《原著》あたらしい眼科34（10）：1459～1464，2017強度近視網膜分離症の硝子体手術成績と自然経過岩崎将典木下貴正宮本寛知今泉寛子市立札幌病院眼科CSurgicalOutcomeandNaturalCourseofRetinoschisisinHighlyMyopicEyesMasanoriIwasaki,TakamasaKinoshita,HirotomoMiyamotoandHirokoImaizumiCDepartmentofOphthalmology,SapporoCityGeneralHospital強度近視網膜分離症C20例C23眼について，内境界膜（ILM）.離併用C25ゲージ（G）硝子体手術を行ったCPPV群（16眼）と未施行の経過観察群（7眼）に分けて，レトロスペクティブに治療成績を比較検討した．PPV群はベースライン小数視力C0.28であったが，最終視力C0.39となり有意に改善した（p＝0.035）．経過観察群ではベースライン小数視力C0.46が最終視力C0.43と有意な変化はみられなかった．最終受診時の中心窩網膜厚はCPPV群C143.1C.m，経過観察群460.3C.mとCPPV群のほうが有意に小さかった（p＝0.0003）．ILM完全.離を施行したC11眼中C3眼に術後黄斑円孔網膜.離が発症したが，中心窩CILMを残す術式（FSIP）を施行したC5眼には術後全層円孔が生じなかった．強度近視網膜分離症に対しCILM.離を併用した硝子体手術が視力や中心窩網膜厚の改善に有用であった．中心窩が菲薄化している症例ではCFSIPで術後全層円孔を予防する必要がある．Westudied23eyesof20patientswithmyopicretinoschisis（RS）C.Vitrectomywithinternallimitingmembrane（ILM）peelingCwasCperformedCinC16Ceyes；7CeyesCwereConlyCobserved.CTheCmeanCdecimalCbest-correctedCvisualacuity（BCVA）intheoperatedgroupsigni.cantlyimprovedfrom0.28（baseline）to0.39（.nalvisit；p＝0.035）C,buttheCmeanCBCVACinCtheCnon-operatedCgroupCdidCnotCchangeCsigni.cantlyCduringCfollow-up.CTheCcentralCretinalthickness（CRT）intheoperatedgroupwassigni.cantlysmallerthanthatinthenon-operatedgroupat.nalvisit（143.1C.mand460.3C.m,respectively,p＝0.0003）C.Macularholeretinaldetachmentdevelopedin3ofthe11eyesthatunderwentcompleteILMpeelingaftersurgery.Nomacularcomplicationsdevelopedin5eyesthatunderwentfovea-sparingILMpeeling（FSIP）C.TheseresultssuggestthatvitrectomywithILMpeelingimprovesvisualacuityandCRTineyeswithRS,andthatFSIPshouldbeperformedtopreventmacularcomplications.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）C34（10）：1459～1464,C2017〕Keywords：網膜分離症，強度近視，黄斑円孔網膜.離，硝子体手術，自然経過．retinoschisis,highmyopia,mac-ularholeretinaldetachment,vitrectomy,naturalcourse.Cはじめに強度近視網膜分離症はC1958年にCPhillipsらによって黄斑円孔のない後極部網膜.離として初めて報告された1）．その後，光干渉断層計（opticalCcoherenceCtomography：OCT）の開発によりその詳細な病態が報告されており2,3），強度近視眼における視力障害のおもな原因の一つとされている4）．OCTでは網膜分離は網膜内層と外層が裂けた状態として認められるが，時間の経過とともに中心窩.離（fovealdetach-ment：FD），そして黄斑円孔網膜.離（macularholereti.naldetachment：MHRD）へと進行することが報告された5）．治療法としては硝子体手術が広く行われており，内境界膜（internalClimitingCmembrane：ILM）.離を併施することで網膜の伸展性が改善し，網膜の復位が得られるとの報告6）や，中心窩再.離が起きず最終視力も有意に改善したとの報告7,8）もあり，網膜分離症に対する有効性が示されている．さらに最近では，中心窩のCILMは.離せず，その周りをドーナツ状に.離する方法（foveaCsparingCILMCpeeling：FSIP）を行うことで術後全層円孔を予防する方法9）も報告されている．一方，自然経過において視力やCOCT所見があまり変化しないとの報告9）もあるため，一定の見解が得られて〔別刷請求先〕岩崎将典：〒060-8604北海道札幌市中央区北C11条西C13丁目C1-1市立札幌病院眼科Reprintrequests：MasanoriIwasaki,M.D.,DepartmentofOphthalmology,SapporoCityGeneralHospital,1-1Nishi13-Chome,Kita11Jo,Chuo-ku,SapporoHokkaido060-8604,JAPANいない．今回筆者らは市立札幌病院眼科を受診した強度近視網膜分離症例について，ILM.離を併用した硝子体手術を行ったCPPV群と，手術が行われなかった経過観察群とに分けて比較検討した．CI対象および方法2010年C4月～2016年C3月のC6年間に市立札幌病院眼科においてCOCTで強度近視網膜分離症と診断されC6カ月以上の自然経過を追えたC6例C7眼，および術後C6カ月以上の経過観察が可能であったC14例C16眼の計C20例C23眼を対象とした．強度近視の定義は，近視研究会がC2016年に示した等価球面値が－6.0D以上，または眼軸長C26.0Cmm以上に従った．視力に影響のある角膜混濁，弱視，中心窩を含む斑状網脈絡膜萎縮，黄斑円孔のある例は除外した．全症例の臨床経過を表1と表2に示す．男性C3例C5眼，女性C17例C18眼と女性が多く，平均年齢はC71.0C±8.9歳（54～83歳），平均観察期間はC30.2カ月（8～72カ月），ベースライン平均眼圧はC15.8C±2.5CmmHg（10～20mmHg）であった．有水晶体眼C18眼の平均等価球面屈折値はC－14.8±4.5D（C－5.9～C－22.3D）であった．眼軸長を測定したC18眼の平均眼軸長はC29.1C±1.5Cmm（26.6～30.8Cmm）であった．網膜分離以外の黄斑部併発病変は，網膜前膜C14眼（60.9％），分層円孔C10眼（43.5％），中心窩.離C8眼（34.8％）であった．経過中に硝子体手術を施行したCPPV群がC14例C16眼，手術を施行せず自然経過をみた経過観察群がC6例C7眼であった．これらの症例に対し視力測定や後極部のCOCT撮影をベースライン，3,C6,C12カ月後と最終受診時に施行した．また中心窩を通るCOCT水平断におけるCILMから網膜色素上皮の内縁までの距離を中心窩網膜厚（centralCretinalCthick.ness：CRT）と定義し，マニュアルキャリパー機能を用いて測定した．硝子体手術は全例C25ゲージシステムにより実施した．黄斑部の網膜前膜や硝子体皮質を除去し，全例でトリアムシノロンアセトニドもしくはブリリアントブルーCG（brilliantblueCG：BBG）を用いたCILM.離を併用した．ILM.離はILMを中心窩に残さない完全.離がC11眼，中心窩部分のILMを残す術式（FSIP）がC5眼であった．初回手術時にガスタンポナーデはC9眼に行った．内訳は空気がC2眼，20％CSFC6がC6眼，12％CSFC6がC1眼であった．有水晶体眼のC11眼には水晶体超音波乳化吸引術と眼内レンズ挿入術を併施した．これらの症例を，硝子体手術を施行したCPPV群と施行しなかった経過観察群に分けて，視力やCCRT，OCT所見に着目しレトロスペクティブに分析検討した．小数視力はすべてlogMAR値に換算して統計解析を行った．p＜0.05を有意とした．CII結果両群間においてベースラインの視力，眼圧，性別，年齢，有水晶体眼の等価球面屈折値に統計学的な有意差は認めなかった（p≧0.05，FisherC’sCexactCtest,CMann-WhitneyCUCtest）．視力について，PPV群ではベースラインの平均ClogMARは0.56（小数視力C0.28）であったが，最終C0.41（0.39）となり有意に改善した（p＝0.035,Wilcoxonsigned-ranktest）．一方，経過観察群ではベースラインの平均ClogMARはC0.33（0.46）であり，最終C0.36（0.43）と有意差はなかった（表3）．また，ベースラインと最終視力を比較してClogMAR0.2以上の変化を改善もしくは悪化と定義した場合，表4に示すようにPPV群のほうが，最終視力が良好な傾向があった（p＝0.067，Mann-WhitneyUtest）．それぞれの群のCCRTの推移を図1に示す．ベースラインの平均CRTはPPV群518.9.m，経過観察群C335.1.mとPPV群のほうが大きい傾向がみられた（p＝0.06，Mann-Whit.neyCUCtest）．PPV群では術後C3カ月以降，有意にCCRTが減少した（p＜0.01，WilcoxonCsigned-rankCtest）．一方，経過観察群では有意なCCRTの変化はみられなかった．最終CRTはCPPV群C143.1C.m，経過観察群C460.3C.mとCPPV群のほうが有意に小さかった（p＝0.0003，Mann-WhitneyCUtest）．PPV群において全例で術中合併症は認めなかった．術後合併症はCMHRDをC3眼（18.8％）に認め，すべて初回手術後2週間以内に発症した．これらC3眼は術前からCFDを併発していた（図2）．このうちのC1眼（6.3％）はCCC3F8ガスタンポナーデを用いた再手術で網膜は復位し，黄斑円孔は閉鎖した．残りのC2眼はシリコーンオイルタンポナーデを用いた再手術を施行し，約C1年後にシリコーンオイルを抜去した．このうちC1眼はシリコーンオイル除去時に黄斑プロンベ縫着を併施した．これらC2眼はともに網膜の復位を得たが，黄斑円孔は残存した．FSIPを施行したC5眼について，術後C6カ月までの経過の1眼に網膜分離の残存を認めているが，残りC4眼はすべて網膜分離が消失し黄斑円孔も発生しなかった．ベースラインの平均小数視力はC0.46であったが，最終C0.69と改善した．ベースラインの平均CCRTはC528.8C.mであったが，最終C149.0.mと有意に減少した（p＝0.04,CWilcoxonCsigned-rankCtest）．FSIPを施行した代表症例を図3に示す．術前は網膜分離と大きなCFDを認めていた．FSIPを併用した硝子体手術を施行し20％SFC6ガス置換とした．術後C2週間で網膜分離やFDは消失し術後C12カ月まで網膜分離の再燃なく最終視力（1.0）であった．最終COCT所見は，PPV群ではC15眼（93.8％）で網膜分離は消失し，1眼（6.3％）で網膜分離が残存した．網膜分離消表1PPV群の臨床経過ベースラインフォローアップC分離等価球面眼軸CRT観察最終最終C消失No.性別年齢視力屈折値長C（.m）COCT期間ILM.離ガス術後合併症出現時期・内容・手術視力CRT最終COCT期間（.m）（月）C1CMC78C0.6CIOLC30.8C1281CRSFDERMC15CFSIP20％CSFC6なしC1.0C85RS（-）MH（-）C0.5C2CMC78C0.6CIOLC30.5C166RS分層円孔C15CFSIP20％CSFC6なしC0.5C112RS（-）MH（-）C7C3CFC71C0.4C－17.9C30.3C399RS分層円孔ERMC17CFSIP12％CSFC6なしC0.9C250CRSC4CFC66C0.2CIOLC27.3C505RS分層円孔C10CFSIP20％CSFC6なしC0.6C178RS（-）MH（-）C10C5CFC74C0.7CIOLC28.2C293CRSFDERMC16CFSIPCAIRなしC0.6C120RS（-）MH（-）C16C6CFC83C0.1C－10.3C27.8C699CRSFDC29完全.離なしなしC0.09C188RS（-）MH（-）C6C2Cw後CMHRDPPV2＋C3F812％7CFC67C0.15C－5.9C28.7C1014RSFD分層円孔ERMC18完全.離なし1M後CMHRDPPV3＋SO0.09CMHC2C11M後CPPV4＋SO抜去＋黄斑プロンベC8CFC66C0.15CIOLC28.7C368CRSERMC29完全.離CAIRなしC0.15C80RS（-）MH（-）C7C2w後CMHRDでCPPV2＋SO9CFC70C0.1C－22.3C30.7C475CRSFDC72完全.離20％CSFC612M後CPPV3＋SO抜去C0.1CMHC23C10FC760.5C－10.5C30.4C377RS分層円孔ERMC12完全.離なしなしC1.0C169RS（-）MH（-）C5C11FC790.2C－10.9C26.6C529CRSC25完全.離なしなしC0.6C124RS（-）MH（-）C8C12FC790.2C－13.4C27.4C433CRSC25完全.離なしなしC0.5C116RS（-）MH（-）C14C13CFC790.1C－11.1C26.6C421RSFD分層円孔C50完全.離20％CSFC6なしC0.2C92RS（-）MH（-）C8C14FC560.6C－17.6C30.8C411RS分層円孔ERMC31完全.離20％CSFC6なしC0.4C122RS（-）MH（-）C11C15FC650.4C－14.4C29.5C310RS分層円孔ERMC8完全.離なしなしC1.0C184RS（-）MH（-）C7C16MC540.6C－19.5C29.9C621CRSFDERMC12完全.離なし2w後CMHRD＋RS0.7C183RS（-）MH（-）C11100％CCC3F8硝子体注射C平均値C71.3C0.28C－14.0C29.0C518.9C24.0C0.39C143.1C9.0M：male，男性，F：female，女性，IOL：intraocularlens眼内レンズ挿入眼．RS：retinoschisis網膜分離，ERM：epiretinalmembrane網膜前膜，FD：fovealdetachment網膜.離，MH：macularhole黄斑円孔，MHRD：macularholeretinaldetachment黄斑円孔網膜.離，SO：siliconeoilシリコーンオイル，FSIP：foveasparingILMpeeling．表2経過観察群の臨床経過ベースラインフォローアップCNo.性別年齢視力等価球面屈折値眼軸CCRT（C.m）COCT観察期間最終視力最終CCRT（C.m）最終COCTC17C18C19C20C21C22C23CFCFCFCFCMCMCFC82C60C69C54C78C78C67C0.4C0.6C0.4C0.4C0.3C0.8C0.5C－13.0C－21.8－19.0－11.3－14.0－17.0－17.429.6C未測定C未測定C未測定C未測定C未測定C未測定C268C487302413409191276CRSCRS分層円孔ERMCRS分層円孔ERMCRSERMCRSFDERMCRSERMCRSC32C60C24C70C44C44C37C0.5C0.4C0.4C0.8C0.15C0.5C0.6C429C520349511369734310CRSCRS分層円孔ERMCRS分層円孔ERMCRSERMCRSFDERMCRS分層円孔CERMCVMTSCRSC7C69.7C0.46C－16.2C29.6C335.1C44.4C0.43C460.3M：male男性，F：female女性．RS：retinoschisis網膜分離，ERM：epiretinalCmembrane網膜前膜，FD：fovealCdetachment網膜.離，VMTS：vitreomacularCtrac.tionsyndrome．表3ベースラインと最終受診時の平均視力ベースライン最終受診時p値平均観察期間（月）平均ClogMAR0.560.410.035＊PPV群（n＝16）小数視力（範囲）C0.28（0.1～0.7）C0.39（0.09～1.0）C24.0平均ClogMAR0.330.36経過観察群（n＝7）小数視力（範囲）C0.46（0.3～0.8）C0.43（0.15～0.8）C0.675C44.4＊CPPV群の最終視力はベースラインと比較して有意に改善した．Wilcoxonsigned-ranktest，p＜0.05．表4ベースラインと最終受診時の視力変化改善不変悪化PPV群（n＝16）8眼（50.0％）C7眼（43.8％）C1眼（6.3％）Cp＝0.067＊経過観察群（n＝7）C1眼（14.3％）C4眼（57.1％）C2眼（28.6％）ベースラインと比較しClogMAR0.2以上の変化を改善，もしくは悪化と定義した．＊CPPV群のほうが視力予後良好な傾向があった．Mann-WhitneyUtest．失までに要した期間は平均C9.0カ月であった．また，2眼（11.8％）で黄斑円孔が残存した．一方，経過観察群ではC7眼中C7眼（100％）がC2年以上経過した後にも網膜分離が残存していた．CIII考按強度近視網膜分離症はしばしば緩徐な経過をたどるが，平均C31.2カ月でC68.9％が視力低下したとの報告5）や，平均15.7カ月の観察期間でC28.5％が視力低下や変視にて手術を必要としたとの報告11）もある．また，自然経過において網膜分離が改善することは少なく，徐々に網膜分離は広範囲に広がり分離の程度も悪化してゆく．その後しばしばCMHRDに進行し，その予後はきわめて不良となる10,12,13）．本症例においても経過観察群のうちC2眼（28.6％）はベースラインと比較した最終視力のClogMARはC0.2以上の悪化をきたしていた．これに対し，PPV群において悪化はC1眼（6.3％）のみで，8眼（50.0％）が最終的にClogMARC0.2以上の改善を得た（表4）．また，表3に示したようにCPPV群は最終視力も有意に改善した．このように強度近視網膜分離症においてCILM.離を併用した硝子体手術を行うことは視力の改善に有用と思われる．また，網膜分離に対しては経過観察群の全例で平均C44.4カ月後も最終的に網膜分離は残存し，CRTはベースラインのC355.1C.mから最終C460.3C.mとなり，悪化傾向がみられた（p＝0.063）．一方，PPV群のC15眼（93.8％）で網膜分離は消失しCCRTはベースラインC518.9.mが術後C3カ月で194.4C.mまで有意に改善し，最終的にC143.1C.mとなった．さらに，最終CCRTは経過観察群に比べCPPV群で有意に小さかった（p＝0.0003）．以上から，ILM.離を併用した硝子体手術は網膜分離を消失，改善させることに有効であり，網平均CRT（.m）PPV群経過観察群500600■400★★300★★200★★1000ベースライン3M6M12M最終n＝23n＝18＊n＝21＊n＝17＊n＝21＊図1中心窩網膜厚（CRT）の推移■ベースラインCCRTはCPPV群のほうが経過観察群より大きい傾向がみられた．p＝0.06，Mann-WhitneyUtest．★CPPV群のCCRTはベースラインと比較してC3カ月以降有意に低下した．p＜0.01，Wilcoxonsigned-ranktest．★★最終CCRTはCPPV群のほうが経過観察群より有意に小さかった．p＝0.0003，Mann-WhitneyUtest．＊術後に黄斑円孔が残存したC2眼は除外した．C図3FSIPを施行した代表症例（症例CNo1）上：術前OCT．大きな中心窩.離（★）と網膜分離を認める．中：術後C2週のCOCT．PPV＋FSIP＋20％CSFC6置換を施行し術後2週で復位した．下：術後C12カ月のCOCT．網膜分離の再燃もなく視力（1.0）であった．C膜分離が持続することによる視力低下を防止することができると考えられた．ただし，硝子体手術には合併症があり，FDがある症例では，とくに術後にCMHRDになる可能性が高いとされてい図2術後にMHRDを生じた3例の術前OCTa：症例CNo9．シリコーンオイル使用するも最終的にCMHが残存した症例．Cb：症例CNo16．CC3F8使用によりCMHは閉鎖した．Cc：症例CNo7．2度CMHRDをきたし黄斑プロンベを施行．最終的に網膜は復位し，MHは残存．★：中心窩.離（FD）を認め中心窩は菲薄化している．このような症例には中心窩のCILMを残す術式（FSIP）が望ましい．Cる14）．今回の症例でも術前からCFDを認めていたC7眼中C3眼に術後CMHRDが発生し，これらはすべてCILMを完全.離した症例であった．このうちC2眼は最終的に黄斑円孔が残存した．これら黄斑円孔が残存したC2眼は最終視力も不良であった（表1）．このようにCFDに伴い，中心窩の網膜が菲薄化している症例においては，完全なCILM.離は術後に全層円孔を生じる危険性がある．ShimadaらはCFDを併発した強度近視網膜分離症C15眼に対しCFSIPを行うことで術後全層円孔が発生しなかったと報告している9）．HoらもC12例の強度近視網膜分離症（うちC7例はCFD併発）にCFSIPを施行した結果，術後全層円孔がC1例もなく，視力低下もなかったと報告している15）．今回の検討においても，FSIPを施行した5眼（うちC2眼はCFD併発）は術後全層円孔がみられず，最終視力も全例で（0.5）以上であった．以上から，FDを伴う症例においてはCFSIPを施行することが望ましいと思われた．強度近視網膜分離症に対してCILM.離を併用した硝子体手術を施行し，黄斑形態の改善や，視力およびCCRTの有意な改善を得た．したがって，本術式は強度近視網膜分離症の治療に有用であると思われた．しかしながら，FDを伴い中心窩が菲薄化している症例ではCFSIPによって術後全層円孔を予防する必要がある．本研究は後ろ向き検討であり，症例数も少ないため，今後のさらなる検討が必要と思われる．文献1）PillipsCCI：RetinalCdetachmentCatCtheCposteriorCpole.CBrJOphthalmolC42：749-753,C19582）TakanoCM,CKishiCS：FovealCre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2017年10月31日 火曜日原田病の既往眼に生じた黄斑円孔網膜剝離の1例
2013年5月31日 金曜日《第46回日本眼炎症学会原著》あたらしい眼科30（5）：665.669，2013c原田病の既往眼に生じた黄斑円孔網膜.離の1例庄田裕美＊1小林崇俊＊1丸山耕一＊1,2高井七重＊1多田玲＊1,3竹田清子＊1池田恒彦＊1＊1大阪医科大学眼科学教室＊2川添丸山眼科＊3多田眼科MacularHoleRetinalDetachmentinEyewithHistoryofVogt-Koyanagi-HaradaDiseaseHiromiShoda1）,TakatoshiKobayashi1）,KoichiMaruyama1,2）,NanaeTakai1）,ReiTada1,3）,SayakoTakeda1）andTsunehikoIkeda1）1）DepartmentofOphthalmology,OsakaMedicalCollege,2）KawazoeMaruyamaEyeClinic,3）TadaEyeClinic緒言：Vogt-小柳-原田病（以下，原田病）の既往眼に黄斑円孔網膜.離が生じ，硝子体手術によって復位を得た1例を経験したので報告する．症例：80歳，女性．右眼視力低下を主訴に近医を受診．精査加療目的にて大阪医科大学附属病院眼科へ紹介受診となった．既往歴として，19年前に両眼に原田病を発症し，加療にて治癒している．今回，矯正視力は右眼（0.03），左眼（0.6）で，屈折は右眼がほぼ正視，左眼は強度近視眼であった．眼底は両眼とも夕焼け状眼底で，右眼には小さな黄斑円孔を認め，網膜はほぼ全.離の状態であった．白内障・硝子体同時手術を施行し，網膜の復位を得た．術中所見では後部硝子体.離は生じておらず，肥厚した後部硝子体膜が後極部網膜と強固に癒着していた．結論：原田病の既往がある正視眼に黄斑円孔網膜.離が発症した一因として，原田病によって形成された網膜硝子体癒着が関与している可能性が示唆された．Purpose：Toreportacaseofmacularholeretinaldetachment（MHRD）inaneyewithahistoryofVogt-Koyanagi-Harada（VKH）disease.CaseReport：An80-year-oldfemalewhovisitedalocaldoctorduetodecreasedvisioninherrighteyewasdiagnosedashavingMHRDandwassubsequentlyreferredtoOsakaMedicalCollegeHospital.ShehadbeendiagnosedashavingVKHdisease19yearspreviously,andhadbeentreatedwithsystemicsteroidtherapy.Hercorrectedvisualacuitywas0.03OD.Funduscopicexaminationrevealedbilateralsunset-glowfundusandMHRDinherrighteye.Vitreoussurgerycombinedwithcataractextractionwasperformedontheeye,andtheretinawassuccessfullyreattached.Duringsurgery,theposteriorvitreousmembranewasfoundtobetautandfirmlyattachedtothemacularregion.Conclusion：ThefindingsofthisstudysuggestthatfirmvitreoretinaladhesioninthemacularregionisonecauseofMHRDdevelopment.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）30（5）：665.669,2013〕Keywords：Vogt-小柳-原田病，黄斑円孔網膜.離，ぶどう膜炎，硝子体手術．Vogt-Koyanagi-Harada（VKH）disease,macularholeretinaldetachment,uveitis,vitreoussurgery.はじめにVogt-小柳-原田病（以下，原田病）は，メラノサイトを標的とする自己免疫疾患と考えられており，眼所見としては両眼性の汎ぶどう膜炎で，後極部の多発性の滲出性網膜.離を特徴とし，経過中に夕焼け状眼底に移行する1）．一方，原田病の既往眼に裂孔原性網膜.離を生じたとする報告は少なく2,3），特に黄斑円孔網膜.離を生じた報告はきわめてまれである4）．今回，筆者らは原田病の既往眼に黄斑円孔網膜.離を生じ，硝子体手術にて復位を得た1例を経験したので報告する．I症例患者：80歳，女性．主訴：右眼視力低下．現病歴：平成24年1月初めより上記症状を自覚していた．1月下旬になり近医を受診し，右眼の黄斑円孔網膜.離を指摘され，精査加療目的にて1月31日に大阪医科大学附属病院眼科（以下，当科）を紹介受診となった．〔別刷請求先〕庄田裕美：〒569-8686高槻市大学町2-7大阪医科大学眼科学教室Reprintrequests：HiromiShoda,M.D.,DepartmentofOphthalmology,OsakaMedicalCollege,2-7Daigakucho,Takatsuki,Osaka569-8686,JAPAN0910-1810/13/\100/頁/JCOPY（87）665 図1a初診時右眼眼底写真小さな黄斑円孔を認め，上方の一部を除き，網膜はほぼ全.離の状態であった．既往歴：平成5年に原田病と診断され，当科でステロイド薬の大量漸減療法を施行し，網脈絡膜病変は軽快したが，前眼部炎症は平成17年まで再発を繰り返すなど遷延していた．平成8年には，左眼白内障に対し，超音波水晶体乳化吸引術および眼内レンズ挿入術を施行されていた．平成18年以降は，近医にて経過観察されていた．家族歴：特記すべきことなし．初診時所見：視力は右眼0.01（0.03×sph＋1.5D（cyl.1.0DAx180°），左眼0.09（0.6×sph.3.25D（cyl.0.5DAx90°）．眼圧は右眼7mmHg，左眼8mmHg．前眼部は，両眼とも前房内に炎症細胞はみられなかったが，右眼では虹彩後癒着のため散瞳不良の状態で，中等度の白内障を認めた．左眼は眼内レンズ挿入眼で虹彩後癒着はなかった．眼底は，両眼とも夕焼け状眼底を呈し，右眼は検眼鏡的および光干渉断層計（OCT）で小さな黄斑円孔を認め，上方の一部を除き，網膜はほぼ全.離の状態であった（図1a，b）．左眼は強度近視眼で後部ぶどう腫と網脈絡膜萎縮を認めた．フルオレセイン蛍光眼底造影検査（FA）では，右眼は一部に血管からの軽度の蛍光漏出を認めたが，両眼とも原田病に特徴的な漿液図1b初診時の右眼OCT画像小さな黄斑円孔を認める．666あたらしい眼科Vol.30，No.5，2013（88） abab図2当科初診時のフルオレセイン蛍光眼底造影写真（a：右眼，b：左眼）右眼は一部に血管からの軽度の蛍光漏出を認めた．図3右眼に対する硝子体手術の術中所見後部硝子体は未.離で，黄斑円孔周囲では，肥厚した硝子体膜が網膜と強固に癒着していた．性網膜.離は認めなかった（図2a，b）．入院中に測定した右眼の眼軸長は21.93mmであり，平成18年に近医へ紹介した時点の視力は，右眼0.15（0.7×sph＋2.25D（cyl.1.0DAx160°），左眼は0.1（矯正0.7）であり，両眼とも虹彩後癒着の所見の記載はなかった．入院後経過：平成24年2月7日に経毛様体扁平部水晶体切除術（PPL）および経毛様体扁平部硝子体切除術（PPV）を施行した．手術は通常の3ポートシステムで，まずフラグマトームTMを用いてPPLを施行し，つぎにコアの硝子体ゲルを切除した．後部硝子体は未.離で，黄斑円孔周囲では，肥厚した硝子体膜が網膜と強固に癒着していた．硝子体鑷子も用いながら，丁寧に硝子体膜を.離除去した（図3）．ついで硝子体カッターおよび硝子体鑷子を用いて視神経乳頭部から周辺部に向かって人工的後部硝子体.離を作製した．その図4a術後の右眼眼底写真網膜は復位している．後，インドシアニングリーンを使用して黄斑円孔周囲の内境界膜.離を行い，黄斑円孔から粘稠な網膜下液を可能な限り吸引したうえで，気圧伸展網膜復位術を行った．最後に20％SF6（六フッ化硫黄）によるガスタンポナーデを施行し手術を終了した．術後経過は良好で，網膜は復位しOCTでも黄斑円孔の閉鎖を確認できた．現在までに炎症の再燃も認めておらず，術後最終視力は右眼0.01（0.06×sph＋13.0D（cyl.0.5DAx130°）であった（図4a，b）．II考按これまでに原田病と裂孔原性網膜.離を合併したという報告は少なく，その理由として，原田病の炎症は脈絡膜や網膜（89）あたらしい眼科Vol.30，No.5，2013667 図4b術後OCT所見黄斑円孔は閉鎖している．色素上皮が主体であり，網膜や硝子体の炎症による変化が少なく，そのため後部硝子体.離や裂孔原性網膜.離を生じることは少ないとする報告が散見される2,3,5）．さらに，原田病の既往眼に黄斑円孔網膜.離が発症したとする報告はきわめてまれであり，筆者らが調べた限りでは，国内外を通じてわが国の越山らの報告の1例4）を認めるのみであった．その報告では，80歳女性が6年前に原田病を発症し，軽快と再燃を繰り返していたところ経過中に黄斑円孔網膜.離が生じ，硝子体手術によって治癒したとしている．また，術中所見として後部硝子体.離は起こっておらず，薄い後部硝子体が網膜全面に広く付着しており，黄斑周囲には索状の硝子体の付着を認めたと記載されている．本症例でも越山らの報告と同様に後部硝子体.離は生じていなかったが，原田病に黄斑円孔を合併した報告6,7）や，黄斑円孔網膜.離を合併した上記の報告4）にあるように，術中に網膜と硝子体の強固な癒着を認めた．それらの報告のうちKobayashiら7）は，術中に採取した内境界膜を電子顕微鏡で観察し，網膜色素上皮細胞様の細胞を認めたと述べており，急性期に原田病の炎症によって遊走した細胞が内境界膜の上で増殖し，その結果網膜と硝子体の接着に影響を与え，回復期に後部硝子体.離の進行とともに黄斑円孔を生じる誘因になったと推測している．一方，本症例は測定した眼軸長が21.93mmであり，平成18年当時の等価球面度数も＋1.75D程度であることから，強度近視眼ではない眼に黄斑円孔網膜.離が生じた症例でもある．正視眼に黄斑円孔網膜.離を生じた過去の報告8,9）でも，本症例のように網膜と硝子体の強固な癒着を認めた例があり，硝子体による網膜の前後方向の牽引が黄斑円孔網膜.離の発生機序と推察されている．以上の点から，おそらく原田病の長期間の慢性的な炎症のために網膜と硝子体の強固な癒着が形成され，そのことが今回の黄斑円孔網膜.離を生じた一因となったと考えている．本症例の平成18年以降の詳細な経過は不明ではあるが，平成8年から平成18年までの当科への通院中に前眼部炎症が再燃を繰り返すなど，炎症が遷延化していたことが診療録から判明している．また，平成18年の時点で虹彩後癒着がなく，今回の初診時に前房内に炎症細胞がないにもかかわらず右眼に虹彩後癒着を認めたことから，平成18年以降も慢性的な炎症が存在したことが推測でき，上記の考えを示唆する所見と捉えている．668あたらしい眼科Vol.30，No.5，2013（90） 一方，糖尿病網膜症や網膜静脈閉塞症に伴う.胞様黄斑浮腫が黄斑円孔の原因となったとする報告10,11）や，原田病以外のぶどう膜炎に黄斑円孔を合併した報告も散見される12,13）．Wooらは，ぶどう膜炎7例の症例（Behcet病1例，サイトメガロウイルス網膜炎1例，特発性脈絡膜炎1例，特発性ぶどう膜炎4例）でみられた黄斑円孔の発生機序について，黄斑上膜による接線方向の牽引や，.胞様黄斑浮腫，層状黄斑円孔などが原因であったと述べている12）．法師山らの，Behcet病に合併した両眼性黄斑円孔の報告では，術中の内境界膜.離の際，通常の特発性黄斑円孔とは異なり接着が強く，.離が困難であったと述べている．そして黄斑円孔の原因として，反復するぶどう膜炎による硝子体の変性や残存後部硝子体皮質の牽引，.胞様黄斑浮腫による網膜の脆弱化・破綻などを可能性としてあげている13）．本症例でも過去の原田病発病時に滲出性網膜.離を生じており，また，遷延化した炎症のため生じた.胞様黄斑浮腫によって黄斑部網膜が脆弱となり，黄斑円孔形成の一因となった可能性も否定できない13）．本症例は現時点で網膜は復位しており，術後炎症も軽度で，術後から現在に至るまで原田病の再発を認めていない．しかし，過去には視力予後不良の症例の報告もある14）ことから，今後も慎重な経過観察が必要であると考えられる．利益相反：利益相反公表基準に該当なし文献1）宮永将，望月學：Vogt-小柳-原田病．眼科50：829837,20082）山口剛史，江下忠彦，篠田肇ほか：原田病の回復期に裂孔原性網膜.離を合併した1例．眼紀55：147-150,20043）清武良子，吉貫弘佳，中林條ほか：網膜裂孔および裂孔原性網膜.離を発症したVogt-小柳-原田病の5症例．眼臨93：491-493,20074）越山佳寿子，平田憲，根木昭ほか：原田病遷延例にみられた黄斑円孔網膜.離．眼臨93：1358-1360,19995）廣川博之：ぶどう膜炎における硝子体変化の意義．日眼会誌92：2020-2028,19886）川村亮介，奥田恵美，篠田肇ほか：原田病回復期に認められた黄斑円孔の1例．眼臨97：1081-1084,20037）KobayashiI,InoueM,OkadaAAetal：VitreoussurgeryformacularholeinpatientswithVogt-Koyanagi-Haradadisease.ClinExperimentOphthalmol36：861-864,20088）上村昭典，出田秀尚：正視眼の黄斑円孔網膜.離．眼臨89：997-1000,19959）向井規子，大林亜季，今村裕ほか：正視眼に発症した黄斑円孔網膜.離の1例．眼科45：515-518,200310）UnokiN,NishijimaK,KitaMetal：Lamellarmacularholeformationinpatientswithdiabeticcystoidmacularedema.Retina29：1128-1133,200911）TsukadaK,TsujikawaA,MurakamiTetal：Lamellarmacularholeformationinchroniccystoidmacularedemaassociatedwithretinalveinocclusion.JpnJOphthalmol55：506-513,201112）WooSJ,YuHG,ChungH：Surgicaloutcomeofvitrectomyformacularholesecondarytouveitis.ActaOphthalmol88：e287-e288,201013）法師山至，廣瀬美央，中村竜大：ベーチェット病に合併した両眼性黄斑円孔の1例．眼臨101：790-793,200714）太田敬子，高野雅彦，中村聡ほか：ぶどう膜炎に対する硝子体手術成績．臨眼55：1199-1202,2001＊＊＊（91）あたらしい眼科Vol.30，No.5，2013669