《原著》あたらしい眼科39（12）：1676.1680，2022c遠隔診療支援を行った急性期Stevens-Johnson症候群の1例伊藤賀一＊1,2,3清水映輔＊1,4佐藤真理＊1小川葉子＊1根岸一乃＊1＊1慶應義塾大学医学部眼科学教室＊2国家公務員共済組合連合会立川病院眼科＊3いとう眼科＊4株式会社OUICACaseofStevens-JohnsonSyndrome-AssociatedDryEyeDiseasethatImprovedbyTelediagnosisSupportYoshikazuIto1,2,3）,EisukeShimizu1,4）,ShinriSato1）,YokoOgawa1）andKazunoNegishi1）1）DepartmentofOphthalmology,KeioUniversitySchoolofMedicine,2）3）ItoEyeClinic,4）OUIInc.CDepartmentofOphthalmology,TachikawaHospital,Stevens-Johnson症候群（SJS）は，重篤な眼合併症をきたす重症薬疹である．わが国における発症率は年間C100万人当たり約C3.1人とされており，一般の外来診療で目にする機会は多くない．発症早期には全身管理の治療と並行して，眼科領域においても，免疫反応による炎症に対する治療と，線維増殖性変化の抑制のための消炎治療，易感染性に対する感染予防が必要であり早期治療介入が，重篤な視力障害や眼部不快感などの後遺症の予後を改善するとされる．受診早期からの適切な治療選択が患者の予後を左右するが，今回，立川病院眼科を受診したCSJSの患者に対して，スマートフォンアタッチメント型細隙灯顕微鏡を使用し，慶應義塾大学病院眼科のドライアイ外来との間で，医師対医師の遠隔コンサルテーションを行いながら診療した．早期からの専門的な治療介入により，SJS眼合併症の良好な経過を得たC1例を経験したので報告する．CStevens-Johnsonsyndrome（SJS）isaseverelife-threateningdiseaseoftheskinandmucousmembranesthatcanCbeCcausedCbyCadverseCreactionCtoCnon-steroidalCanti-in.ammatoryCdrugs,CandCocularCcomplicationsCcanCoccur.CForCSJSCcases,CtheCprimaryCtreatmentCisCanti-in.ammatoryCandCanti-infectiousCtherapy.CHowever,CtheCyearlyCinci-denceCofCSJSCinCJapanCisCestimatedCtoCbeCapproximatelyC3.1CcasesCperC1-millionCpeople,CsoCitCisCnotCoftenCseenCinCgeneraloutpatientclinics.Inthisstudy,wereportadoctor-to-doctor（DtoD）teleconsultationperformedbetweentheCDepartmentCofCOphthalmologyCatCTachikawaCHospitalCandCtheCDryCEyeCDiseaseCOutpatientCClinicCatCtheCDepartmentCofCOphthalmology,CKeioCUniversityCSchoolCofCMedicineCforCaCcaseCofCSJS-associatedCdry-eyeCdiseaseCusingCourCnewly-developedCportableCandCrecordableCSmartCEyeCCameraCslit-lampCdevice.COurC.ndingsCrevealedCthatCtheCSJSCcaseCthatCweCexperiencedCprogressedCwellCafterCearlyCandCspecializedCtherapeuticCinterventionCusingCtheDtoDteleconsultationsystem.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）39（12）：1676.1680,C2022〕Keywords：スティーヴンス・ジョンソン症候群，ドライアイ，スマートフォン，医療用アプリ，遠隔診療支援．Stevens-Johnsonsyndrome（SJS）,dryeyedisease（DED）,smartphone,medicalapplication,telediagnosissupport.CはじめにStevens-Johnson症候群（Stevens-Johnsonsyndrome：SJS）は，高熱や倦怠感などの全身症状を伴って，全身の皮膚・粘膜に紅斑・びらん・水疱が多発する重症薬疹である．SJSのわが国における発症率は年間C100万人当たり約C3.1人で，多臓器不全や敗血症などを合併すると致命的となり，死亡率は1.5％と報告されている．急性期には眼病変（結膜充血・角結膜上皮欠損・偽膜形成・瞼球癒着など）を伴いやすく，不可逆的な視力障害や重症ドライアイ（dryCeyedisease：DED）をきたす可能性があるが，早期治療介入で慢性期の合併症の予後は改善するとされる1）．本疾患は，救命救急科・皮膚科など他科との連携が必須であり，総合病院〔別刷請求先〕伊藤賀一：〒190-8531東京都立川市錦町C4-2-22国家公務員共済組合連合会立川病院眼科Reprintrequests：YoshikazuIto,M.D.,DepartmentofOphthalmology,TachikawaHospital,4-2-22Nishikimachi,Tachikawa-city,Tokyo190-8531,JAPANC1676（108）図1SmartEyeCamera（SEC）で撮影中の様子と専用アプリ画面スマートフォンアタッチメント型細隙灯顕微鏡CSECは，操作法が簡便で，動画形式で前眼部所見の記録が可能である．や大学病院で診療にあたることが多い．そのため，一般の医療機関において経験することは少ないが，眼科外来で対応する必要が生じた急性期からの適切なマネジメントが視機能の予後を左右するため，本疾患に対する治療経験が豊富な医師への迅速なコンサルテーションが重要と考えられる．遠隔診療とは「通信技術を活用した健康増進，医療，介護に資する行為をいう」と定義されている．遠隔診療の形態は，医師対医師（DCtoD），医師対看護師などのコメディカル（以下，DtoN）と，医師対患者（以下，DtoP）に分類される2）．DCtoDの遠隔診療は，医師法でとくに制限はなく，行うことができる．また眼科領域は所見を得る検査機器が必要で，専門性が高いこともあり，DCtoDの遠隔診療が中心となる．そして，信頼性の高い遠隔診療を安全に行うためには，依頼側の医師が患者対象の適切な選択を行い，画像所見を共有するセキュリティ対策の整った環境を準備する必要がある3）．今回筆者らは，立川病院眼科を受診したCSJS患者に対して，スマートフォンアタッチメント型細隙灯顕微鏡「SmartCEyeCamera（SEC）」（株式会社OUI）（図1）と遠隔診療が可能な専用アプリケーションを用いた専門医の遠隔診療支援により，早期からの専門的な治療介入を行うことで，SJS眼合併症に対し良好な経過を得たC1例を経験したので報告する．CI症例患者：61歳，男性．主訴：左眼の視力低下．既往歴：C型肝炎．現病歴：発熱などの感冒症状があり，近医で新型コロナウィルスに対するCPCR検査を受け，陰性であったため，アセトアミノフェンを処方された．そのC3日後，発熱は改善せず，皮疹が出現し，総合病院に救急搬送された．総合病院にてCSJSの診断でステロイドパルス療法（メチルプレドニゾロンC1,000Cmg点滴C3日間）を実施し，その後，プレドニゾロン（PSL）60Cmgの内服を実施した．しかし，ステロイドパルス療法後も皮疹の改善を認めず，結膜充血および偽膜形成も認めたため，発症C1週間後に高次医療機関である前医に転院し，全身管理とともに眼科併診も開始された．前医眼科の初診時には両眼の結膜充血，偽膜形成，角膜潰瘍を認め，偽膜除去を行い，ヒアルロン酸・人口涙液・ステロイドの点眼が開始された．左眼角膜潰瘍が残存したもの，両眼の前眼部所見が改善傾向となり，発症C3週目にステロイド点眼終了，防腐剤無添加のヒアルロン酸点眼C0.1％一日C4回両眼，レバミピド点眼一日C4回両眼，フラビンアデニンジヌクレオチド軟膏一日C1回両眼で加療継続となって退院した．発症C5週目に住居に近い立川病院眼科を紹介受診した．経過：立川病院初診時，視力は右眼（0.8sph＋2.50D（cylC.2.00DAx90°），左眼（0.03Csph＋3.00D（cyl.1.50DCAx90°），眼圧は右眼C15mmHg，左眼測定不能で，両眼の偽膜形成，左眼の角膜潰瘍と角膜菲薄化を認めた．PSLの内服はC30Cmgに漸減されていた．偽膜除去を行い，ベタメタゾン点眼C1日C4回両眼を再度追加した．立川病院受診後C2日目（発症C5週目），Schirmer試験は右眼C13，左眼C3Cmm，左眼眼圧はC8CmmHg，両眼の偽膜形成の改善を認めるも，左眼の角膜潰瘍は改善が乏しく，活動性のある急性期CSJS眼合併症と，左眼はそれに伴う遷延性角膜上皮欠損と考えられた．そこで患者同意のもとに，遠隔診療が可能なスマートフォンアタッチメント型細隙灯顕微鏡のSECを用い，慶應義塾大学病院CDED外来の専門医とCDCtoC図2細隙灯顕微鏡所見と前眼部光干渉断層計所見（初回遠隔診療時）細隙灯顕微鏡で，右眼に比べて左眼は結膜充血が強く，角膜潰瘍が観察され，遷延性角膜上皮欠損を認めた．前眼部光干渉断層計では左眼の角膜は菲薄化していた．（患者本人から匿名性を確保するかたちでの検査データの使用を許可していただいたうえ掲載）図3初回の遠隔診療時のSmartEyeCamera（SEC）SECで撮影した左眼所見とチャットの画面．結膜充血や角膜潰瘍が観察でき，チャット形式でCDtoDの遠隔コンサルテーションを行い，点眼の内容などの治療方針を決定した．D遠隔診療を開始した．眼所見を撮影後に，SECの専用アプリケーションのチャット機能を用いて，DED専門医と所見の供覧を行った．左眼角膜中央に角膜混濁と潰瘍，強い充血所見を認めたため，偽膜除去と内反している睫毛抜去を行い，ベタメタゾン点眼を防腐剤無添加のベタメタゾンリン酸エステル点眼C1日C6回両眼に変更，防腐剤無添加のヒアルロン酸点眼C0.1％をC6回に増量，レバミピド点眼C1日C4回両眼の継続，フラビンアデニンジヌクレオチド軟膏の中止，オフロキサシン軟膏の眠前C1日C1回両眼，人口涙液頻回両眼を開始とした（図2,3）．立川病院受診後C2週目（発症C7週目），左眼は，視力（0.1Csph＋0.50D（cyl.1.50DAx90°），眼圧13mmHg，Schirm-er試験C4Cmmであった．主科の皮膚科より皮疹と粘膜疹は改善傾向のため，PSLの内服はC10Cmgに減量されていた．左眼の角膜潰瘍は改善傾向であるが，完全な上皮化は認めず，同量の点眼を継続した（図4）．立川病院受診後C6週目（発症C11週目），左眼は，視力（0.4Csph＋1.75D（cyl.2.50DAx30°），眼圧15mmHg，Schirm-er試験C6Cmmであった．PSL内服は終了していたが，同量の点眼で，左眼の角膜上皮化を認めて，遷延性角膜上皮欠損図42週後の遠隔診療時のSEC画面SECで撮影した左眼所見とチャットの画面．左眼の結膜充血は改善して，角膜潰瘍は縮小傾向であることが観察できた．図56週後の遠隔診療時のSEC画面SECで撮影した左眼所見とチャットの画面．左眼の角膜は上皮化し，潰瘍は認めず，遷延性角膜上皮欠損は改善していることが観察できた．は改善した．また，結膜充血所見も改善しており，矯正視力の改善も認めた（図5）．PSLの内服投与量の漸減中に眼所見の増悪は認めなかったが，ひきつづき眼所見に注意しながらステロイド点眼の回数を漸減する方針である．CII考按SJSはまれな疾患だが，発症C4日以内に眼科的治療を開始した場合には予後良好といった報告や4），発症C1週間以内のステロイド点眼加療により，視力予後が改善するといった報告が存在する5）．そのため，発症早期からの適切な専門的な治療介入が必須である．今回筆者らは，急性期CSJS眼合併症を伴う症例に対して，スマートフォンアタッチメント型細隙灯顕微鏡とその専用アプリケーションを使用してCDCtoD遠隔コンサルテーションによる専門的な治療介入を行うことで，良好な治療経過を得た．SJSの亜急性期に遷延性角膜上皮欠損が生じた場合，治療に難渋することがある．ステロイドの点眼または全身投与を行うが，上皮欠損が長期化した場合には，角膜上皮幹細胞疲弊による角膜混濁や，結膜上皮の分化異常による角化で瞼球癒着が生じ，失明につながる6）．本症例は当院初診時も活動性の高い急性期CSJS眼合併症と考えられ，ステロイド投与に加え，涙点プラグ，偽膜除去，内反している睫毛抜去などの処置を組み合わせることで，矯正視力や前眼部所見が改善できた．また，SJS関連重症CDEDの治療は急性期を脱して終了するのではなく．慢性期もマネジメントを継続することが必須だが7），本症例は急性期を脱したこれからも遠隔診療支援を継続して，DED専門外来からのフォローアップを行う予定である．本症例で使用したCSECは，DED8）で既存の細隙灯顕微鏡と同等に評価可能というエビデンスがあり，今回，SJS関連重症CDEDの所見を複数の眼科専門医で共有・評価することが可能であった．SECは動画で前眼部所見を記録することが可能であり，本症例のように，眼瞼・角膜・結膜全体を評価したい場合は，静止画よりも適していると考えられる9）．一方，アプリケーションの動画で伝わりづらい所見は，診察医と支援医師の間でチャット機能を用いて情報を共有できた．遠隔診療が可能な医療機器の導入により，あらゆる医療機関で同等の医療が提供できる可能性があり，地域の医療格差の解消にも寄与できると考えられる10）．また，本症例では眼科医Cto眼科医のCDCtoD遠隔診療を行ったが，SECは小型で操作が容易であり，島嶼などの眼科専門医が常駐しない医療現場で，非眼科医Cto眼科医のCDtoD遠隔診療を行うことで，眼科医療に直接アクセスできない患者への前眼部診療の提供が可能である．CIII結論重篤な眼合併症を伴うCSJS症例に対して，DED専門医とのCDCtoD遠隔診療による治療介入は有用であった．遠隔診療が可能な医療機器の導入により，あらゆる医療機関で専門的治療が提供できる可能性があり，地域の医療格差の解消にも寄与できると考えられる．利益相反：利益相反公表基準に該当なし文献1）塩原哲夫，狩野葉子，水川良子ほか：重症多形滲出性紅斑スティーヴンス・ジョンソン症候群・中毒性表皮壊死症診療ガイドライン．日皮会誌126：1637-1685,C20162）石子智士，吉田晃敏：眼科における遠隔診療の可能性．眼科C58：43-50,C20163）石子智士，守屋潔，木ノ内玲子ほか：眼科遠隔医療支援ガイドライン（旭川医大版）．日本遠隔医療学会雑誌C12：C181-184,C20164）ArakiCY,CSotozonoCC,CInatomiCTCetal：SuccessfulCtreat-mentCofCStevens-JohnsonCsyndromeCwithCsteroidCpulseCtherapyCatCdiseaseConset.CAmCJCOphthalmolC147：1004-1011,C20095）SotozonoCC,CUetaCM,CKoizumiCNCetal：DiagnosisCandCtreatmentofStevens-Johnsonsyndromeandtoxicepider-malCnecrolysisCwithCocularCcomplications.COphthalmologyC116：685-690,C20096）SotozonoCC,CUetaCM,CKinoshitaS：Japan：DiagnosisCandCmanagementCofCStevens-JohnsonCsyndrome/toxicCepider-malCnecrolysisCwithCsevereCocularCcomplications.CFrontMed（Lausanne）C8：657327,C20217）吉川大和，外園千恵：Stevens-Johnson症候群の治療．CFrontiDryEye1：51-54,C20178）ShimizuE,YazuH,AketaNetal：AvalidationstudyforevaluatingCtheCtearC.lmCbreakupCtimeCinCdryCeyeCdiseaseCpatients.TranslVisSciTechnolC10：28,C20219）清水映輔：スマートアイカメラ（SEC）を用いた，前眼部遠隔診療，視覚の科学42：32-34,C202110）石子智士：特集遠隔医療の現状とこれからの展開2．事例紹介：地域における遠隔医療の有用性と課題，医事新報C4840：32-36,C2017＊＊＊