《原著》あたらしい眼科37(7):878.882,2020c既知の誘因なく両眼同時発症した急性原発閉塞隅角緑内障の1例塚本倫子*1,2福岡秀記*2上野盛夫*2外園千恵*2*1京都市立病院眼科*2京都府立医科大学眼科学教室CBilateralAcutePrimaryAngle-ClosureGlaucomawithNoIdenti.ableCauseMichikoTsukamoto1,2)CHidekiFukuoka2)CMorioUeno2)andChieSotozono2),,1)DepartmentofOphthalmology,KyotoCityHospital,2)DepartmentofOphthalmology,KyotoPrefecturalUniversityofMedicineC目的:急性原発閉塞隅角緑内障(APACG)は,通常片眼性の発症である.両眼性CAPACGの誘因としてCVogt-小柳-原田病を代表とするぶどう膜炎や抗精神薬の内服などがあげられる.既知の誘因のない両眼同時発症のCAPACG症例を経験したので報告する.症例:63歳の女性.10年以上前にCFuchs角膜内皮ジストロフィと診断された.持続する頭痛と眼痛を主訴に休日急病診療所を受診.ピロカルピン点眼およびマンニトールの経静脈投与されたが眼圧下降が得られず,精査加療目的に京都府立医科大学附属病院救急外来を紹介受診した.受診時,視力は右眼(0.5),左眼(0.3)で眼圧は右眼C54CmmHg,左眼C55CmmHg,角膜浮腫,毛様充血,中等度散瞳,浅前房と前房内炎症細胞を認め,両眼性CAPACGと診断した.前医の治療を継続したが瞳孔ブロックは解除しなかった.周辺前房深度が極度に浅かったため,レーザー周辺虹彩切開術ではなく両眼周辺虹彩切除術を施行した.術翌日,眼圧右眼C12CmmHg,左眼C10CmmHgに下降し症状も軽快した.HLAタイピング検査にてCDR4,B51は陰性であった.発症時に認めなかった毛様体脈絡膜.離を術翌日から認めたが,術C25日後には消失した.術C18カ月後の現在,眼圧は右眼C11CmmHg,左眼C12CmmHg,矯正視力は右眼C0.9,左眼C1.2と経過良好である.結論:誘因となる内服歴やぶどう膜炎がなくてもCAPACGを両眼に同時発症することがあり,注意を要する.CBackground:BilateralCacuteprimaryCangle-closureCglaucoma(APACG)isCtypicallyChemilateral.CHowever,CitCcanbecausedbyuveitissuchasVogt-Koyanagi-Haradadisease,orfromtheoraladministrationofantipsychoticdrugs.CHereCweCreportCaCcaseCofCbilateralCAPACGCdueCtoCunknownCcauses.CCaseReport:AC63-year-oldCfemaleCdiagnosed10-yearspreviouslywithFuchscornealendothelialdystrophywasreferredtoourhospitalafterunsuc-cessfultreatmentatanotherclinicwithpilocarpineeye-dropsandmannitolforthetreatmentofheadacheandele-vatedintraocularpressure(IOP).Examinationrevealedacorrectedvisualacuity(VA)of0.5ODand0.3OS,IOPof54CmmHgCODCandC55CmmHgCOS,CcornealCedema,CciliaryChyperemia,CmoderateCmydriasis,CandCin.ammatoryCcellsCinCtheanteriorchambers,andshewasdiagnosedasbilateralAPACG.Additionaltreatmentwasine.ective.Bilateralperipheraliridectomywasperformedduetoshallowperipheralanterior-chamberdepths.At1-daypostoperative,herCIOPCdecreasedCtoC12CmmHgCODCandC10CmmHgCOS,CsymptomsCimproved,CandCHLACtypingCtestsCDR4CandCB51Cwerenegative.Ciliary-bodychoroidaldetachmentnotobservedatonsetwasobservedat1-daypostoperative,yetdisappearedCatC25-daysCpostoperative.CAtC18-monthsCpostoperative,CherCIOPCremainedCatC11CmmHgCODCandC12CmmHgCOS,CandCVACimprovedCtoC0.9ODCandC1.2OS.CConclusions:EvenCifCnoChistoryCofCuveitisCorCmedications,Cbilateral-onsetAPACGcanoccur.〔AtarashiiGanka(JournaloftheEye)37(7):878.882,C2020〕Keywords:両眼性,急性原発閉塞隅角緑内障,周辺虹彩切除術.bilateral,acuteprimaryangleclosureglaucoma,peripheraliridectomy.C〔別刷請求先〕福岡秀記:〒602-8566京都市上京区河原町通広小路上ル梶井町C465京都府立医科大学眼科学教室Reprintrequests:HidekiFukuoka,Ph.D.,DepartmentofOphthalmology,KyotoPrefecturalUniversityofMedicine,465Kajii-cho,Hirokoji-agaru,Kawaramachidori,Kamigyo-ku,Kyoto602-8566,JAPANC878(104)はじめに急性原発閉塞隅角緑内障(acuteCprimaryCangleCclosureglaucoma:APACG)は,瞳孔ブロックによる隅角閉塞により高眼圧を引き起こす疾患で眼科救急疾患である.元来眼軸長が短い眼において加齢による水晶体の膨化が加わり,相対的瞳孔ブロックが引き起こされる場合と,先天的に虹彩が特徴的な形状をしているプラトー虹彩が原因となる場合が多いといわれている.血液眼関門の破壊と脈絡膜および毛様体液により間接的に瞳孔ブロックが生じることもある1).いずれの場合も治療が遅れると失明につながるため,速やかに保存的あるいは観血的に眼圧を下げる治療を行う.通常CAPACGは,片眼性の発症である.抗うつ薬・抗精神病薬・抗CPar-kinson病・抗けいれん薬のような脳神経作動薬の服用歴がある者,またCVogt-小柳-原田病(Vogt-Koyanagi-Haradadisease:VKH)などのぶどう膜炎,全身麻酔,未熟児網膜症・Marfan症候群といった疾患の罹患歴のある者は,両眼性CAPACGを引き起こすことがある1.7).両眼同時CAACGの発症率の報告は筆者らが知る限りない.片眼CAPACGの発症率は,40歳以上では約C0.4%で8),両眼発症はそのC10%で9.11),既報はないものの両眼同時発症はまれであると考えられる.今回,既知の誘因のない両眼同時発症のCAPACG症例を経験したので報告する.CI症例患者:63歳,女性.主訴:頭痛,眼痛.既往歴:10年以上前にCFuchs角膜内皮ジストロフィ(Fuchs’endothelialcornealdystrophy:FECD).家族歴:特記すべき事項なし.内服歴:高脂血症に対しロスバスタチンC2.5Cmg内服(内服期間は不明).現病歴:2016年C9月初旬,深夜C3時頃から持続する頭痛と両眼の眼痛を主訴とし同日午前に休日急病診療所を受診,両眼CAPACGの疑いのためC2%ピロカルピン点眼およびC20%CD-マンニトール点滴を投与されたが瞳孔ブロックが解除せず眼圧下降しないため,精査加療目的にC14時頃,京都府立医科大学附属病院眼科へ紹介となった.当院救急外来受診時所見:視力は右眼(0.5C×sph+4.75D(cyl.1.25DCAx90°),左眼(0.3C×sph+3.00D(cyl.2.00DAx90°),Goldmann圧平眼圧計(以下,GAT)による眼圧は右眼C54CmmHg,左眼C55CmmHgであった.両眼の角膜浮腫,毛様充血,対光反応消失,中等度散瞳,浅前房と前房内炎症を認めた.超音波生体顕微鏡(ultrasoundbiomicroscope:UBM)で毛様体浮腫,毛様体脈絡膜.離は認められなかった(図1).角膜浮腫が強いため角膜内皮スペキュラーマイクロスコープによる内皮細胞密度測定は不能であった.眼軸長は,光学的眼軸長検査により右眼C21.08mm,左眼C21.58mmであった.治療経過:両眼CAPACGと診断し前医の治療を継続し,2%ピロカルピン頻回点眼およびC20%CD-マンニトールをC2度経静脈投与するも両眼急性緑内障発作は解除せず,眼圧は右眼C42CmmHg,左眼C48CmmHg(GAT)で眼圧の低下が得られなかった.そこで同日,両眼同時に観血的レーザー周辺虹彩切除術を施行した.結膜切開,止血を行った後,一片C3Cmmの強膜三角一面フラップ弁をダイアモンドナイフとゴルフ刀にて作製した.フラップ下のCSchlemm管を露出させたのち,2時方向の周辺虹彩切除を行った(図2).その後強膜フラップ弁を元の場所へC10-0ナイロン糸にてC3糸縫合し,9-0バイクリル糸にて結膜縫合して手術を終了した.術翌日の眼圧は右眼C12CmmHg,左眼C10CmmHg(GAT)と正常化し,術C2日後にはCSeidel陰性であるものの両眼眼圧C5CmmHg(GAT)と一時的な低眼圧となった.その際行った前眼部光干渉断層像で両眼の毛様体脈絡膜.離の出現を確認できた(図3).その後は術後眼圧下降薬を使用せずに経過し,徐々に眼圧C10.17CmmHg(GAT)へと安定した.両眼の毛様体脈絡膜.離はC1カ月後自然消退し一過性のものであった.発作時の炎症と虚血によると考えられる虹彩後癒着と虹彩萎縮所見が術後しばらくして徐々に出現した(図4).また,隅角開大度は図1初診時前眼部所見両側の瞳孔は中等度散瞳固定であり,毛様充血・角膜浮腫を認める(Ca:右眼,b:左眼).明らかな毛様体浮腫,毛様体脈絡膜.離は認めない(Cc:超音波生体顕微鏡,右眼C3時方向).図2両眼周辺虹彩切除術(術中所見)スプリング剪刀にて結膜切開(Ca)した後,バイポーラにて止血(Cb).その後,一片C3Cmmの強膜三角一面フラップ弁をダイアモンドナイフとゴルフ刀にて作製した(Cc).フラップ下のCSchlemm管を露出させたのちC2時方向の周辺虹彩切除を行った(Cd).その後強膜フラップ弁を元の場所へC10-0ナイロン糸にてC3糸縫合(Ce),9-0バイクリル糸にて結膜縫合し(Cf)終了した.図3術2日後前眼部所見毛様充血・角膜浮腫は認めず,前房深度も深くなっている(Ca:右眼,Cb:左眼).毛様体脈絡膜.離を認める(Cc:前眼部光干渉断層像矢印,右眼C3時方向).図4最終診察時前眼部所見(術18カ月後)両側の虹彩萎縮がみられる.角膜は浮腫を認めない.両眼虹彩上部に虹彩切除部(黄色点線)が確認できる(Ca:右眼,Cb:左眼).隅角はやや開大,周辺虹彩前癒着の範囲は鼻側中心に残存している(Cc:前眼部光干渉断層像,右眼C3時方向).やや開大(Sha.er分類でC0からC1へ開大),周辺虹彩前癒着の範囲は全周から縮小したものの鼻側中心C90°程度残存した.角膜は経過観察中透明性を維持していたが,FECDで多く観察される滴状病変(guttata)を接触型角膜内皮スペキュラーでは術後に確認できた.後日行ったヒト白血球型抗原(humanleukocyteCantigen:HLA)タイピング検査にてDR4,B51は陰性と判明した.術後C18カ月経過し,視力は右眼(1.0C×sph+4.5D),左眼(1.0C×sph+4.0D(cyl.1.75DAx65°)と良好である.CII考按両眼同時発症のCAPACGの報告には,各種脳神経作動薬による瞳孔散大作用やCVKHなどのぶどう膜炎による毛様体浮腫,毛様体脈絡膜.離などによる浅前房に続発する続発性APACGなどがある.ムスカリン受容体拮抗薬,セロトニン・ノルアドレナリン再取り込み阻害作用を有する抗うつ薬,ゾルミトリプタン(zolmitriptan)などの偏頭痛薬,トピラマート(topiramate)の抗てんかん薬の使用後に急性閉塞隅角緑内障が両眼に同時発症することが報告されている1.7).上記の脳神経作動薬による瞳孔散大作用が誘因となり,虹彩と水晶体の間で房水流出抵抗が上昇することにより後房圧が上昇し,結果虹彩が前方に膨隆して隅角閉塞をきたす相対的瞳孔ブロックの状態となり急激な眼圧上昇をきたしCAPACGを発症する.しかし,今回の症例では,高脂血症薬の内服しかなく,既報にあるような誘因歴がないにもかかわらず,APACGを両眼同時発症したまれな症例と考える.光学的眼軸長検査では,両眼ともにC22Cmm未満であり眼軸長が短いのに加え加齢による水晶体の膨化が加わり,相対的瞳孔ブロックが引き起こされたと推測される.1996年にCKawanoらは浅前房を呈したCVKHのC2症例の前眼部をCUBMで観察し,通常の眼底検査では発見が困難な毛様体脈絡膜.離を両眼の全周に認め,さらに副腎皮質ステロイド全身療法により前房深度の改善と毛様体脈絡膜.離の消失を認めたことを報告し,VKH発病初期の浅前房は毛様体脈絡膜.離がおもな原因であると推測した12).今回の症例では,術前CUBMでは毛様体浮腫,毛様体脈絡膜.離は認めなかったこと,HLAタイピング検査にてCDR4陰性,B51陰性であったことを考慮して,ぶどう膜炎に続発するCAPACGは否定的であった.また,術後のCUBMにて発作時には認めなかった毛様体脈絡膜.離を約C1カ月程度認めた.赤木らは,開放隅角緑内障に対する線維柱帯切開術後の一過性毛様体脈絡膜.離が術後低眼圧と関係することを報告している13).本症例も術後の一過性毛様体機能不全により術後の一過性の低眼圧をきたし,副経路(経ぶどう膜強膜流出路)を介した房水流出が関与した可能性が高い.したがって,ぶどう膜炎による毛様体脈絡膜乖離とは異なっていると考えられた.APACG解除方法には,レーザー周辺虹彩切開術(laserperipheralCiridotomy:LPI),観血的周辺虹彩切除術および水晶体摘出が広く施行されているが,今回は両眼同時周辺虹彩切除術を選択した.瞳孔ブロックを原因とする緑内障に対して,周辺部虹彩を切除し前後房の間の圧差を解消する術式である14).LPIの普及により,観血的周辺虹彩切除術を施行することはまれとなった.しかし,LPI後に晩期に水疱性角膜症が生じ,角膜内皮移植が必要となる症例が数多くある15).LPIを選択しなかった理由としては,ピロカルピン頻回点眼およびC20%CD-マンニトール点滴などの保存的治療により緑内障発解除および眼圧下降が得られず角膜浮腫が存在したこと,角膜周辺の前房深度が極端に浅く角膜内皮との間にCLPIを行うための十分なスペースがなかったこと,過去にCFECDの診断歴があり角膜内皮細胞数のさらなる減少が危惧されたためである.観血的手術である周辺虹彩切除術を両眼同時に施行したが,合併症を生じず良好に経過した.本症例においては,術直後と比較し,視神経の明らかな乳頭陥凹は認めないものの,時間経過により緩やかな網膜神経節細胞複合体厚の菲薄化をきたした.筆者らは,術後C1年以上経過したCAPACG発症症例において,黄斑を中心とする直径C9Cmmの範囲での網膜神経節細胞複合体厚が僚眼と比較し菲薄化し,とくに鼻下側での菲薄化がもっとも顕著であることを過去に報告した16).本症例も同様の変化と考えられた.APACG後の視野変化は上方の欠損が生じることが多いとの報告17)があり,引き続き今後も注意深く経過を観察していく.眼科領域の救急疾患であるCAPACGは,通常片眼性に発症する.しかし,今回の症例のような既知の誘引がなくても両眼CAPACGを同時発症することがあり,注意を要する.文献1)RazeghinejadCMR,CMyersCJS,CKatzLJ:IatrogenicCglauco-masecondarytomedications.AmJMedC124:20-25,C20112)SeeJL,AquinoMC,AduanJetal:Managementofangle-closureglaucoma.IndianJOphthalmolC59(Suppl1):S82-S87,C20113)多田明日美,三浦聡子,植松聡ほか:抗CParkinson病治療薬内服により発症したと推測される両眼性急性閉塞隅角緑内障のC1症例.眼臨紀C9:5-10,C20164)HaddadCA,CArwaniCM,CSabbaghO:ACnovelCassociationCbetweenoxybutyninuseandbilateralacuteangleclosureglaucoma:ACcaseCreportCandCliteratureCreview.CCureusC10:e2732,C20185)LeeCJTL,CSkalickyCSE,CLinML:Drug-inducedCmyopiaCandCbilateralCangleCclosureCsecondaryCtoCzolmitriptan.CJGlaucomaC26:954-956,C20176)JoshiAK,PathakAH,PatwardhanSDetal:Ararecaseoftopiramateinducedsecondaryacuteangleclosureglau-coma.JClinDiagnResC11:ND01-ND03,C20177)ChengMA,TodorovA,Tempelho.Retal:Thee.ectofproneCpositioningConCintraocularCpressureCinCanesthetizedCpatients.AnesthesiologyC95:1351-1355,C20018)DayAC,BaioG,GazzardGetal:Theprevalenceofpri-maryangleclosureglaucomainEuropeanderivedpopula-tions.BrJOphthalmolC96:1162-1167,C20129)HillmanJS:Acuteclosed-angleCglaucoma:anCinvestiga-toinintothee.ectofdelayintreatment.BrJOphthalmolC63:817-821,C197910)BainWE.Thefelloweyeinacuteclosed-angleglaucoma.BrJOphthalmolC41:193-199,C195711)LoweRF.Acuteangle-closureglaucoma:Thesecondeye:CAnCanalysisCofC200CCases.CBrCJCOphthalmolC46:641-650,C196212)KawanoCY,CTawaraCA,CNishiokaCYCetal:UltrasoundCbio-microscopicanalysisoftransientshallowanteriorchamberCinCVogt-Koyanagi-HaradaCsyndrome.CAmCJCOphthalmolC121:720-723,C199613)AkagiT,NakanoE,NakanishiHetal:Transientciliocho-roidaldetachmentafterabinternotrabeculotomyforopen-angleCglaucoma:ACprospectiveCanterior-segmentCopticalCcoherenceCtomographyCstudy.CJAMACOphthalmolC134:C304-311,C201614)谷原秀信,相原一,稲谷大ほか:緑内障診療ガイドライン(第C4版).日眼会誌122:53-56,C201815)OkumuraCN,CKusakabeCA,CKoizumiCNCetal:EndothelialCcellClossCandCgraftCsurvivalCafterCpenetratingCkeratoplastyCforClaserCiridotomy-inducedCbullousCkeratopathy.CJpnJOphthalmologyC62:438-442,C201816)福岡秀記,山中行人:急性原発閉塞隅角緑内障後眼の網膜神経節細胞複合体厚と僚眼との比較:眼科手術C28:280-284,C201517)BonomiL,Marra.aM,MarchiniGetal:PerimetricdefectsafterCaCsingleCacuteCangle-closureCglaucomaCattack.CGrae-fesArchClinExpOphthalmolC237:908-914,C1999***