《第29回日本緑内障学会原著》あたらしい眼科36（8）：1065.1069，2019c調節麻痺屈折検査後に閉塞隅角緑内障を発症した小児網膜疾患の2例石龍悠村上祐介有馬充塚本晶子池田康博園田康平九州大学大学院医学研究院眼科学CTwoCasesofAcuteAngle-closureGlaucomaSecondarytoPediatricRetinalDiseasesHarukaSekiryu,YusukeMurakami,MitsuruArima,ShokoTsukamoto,YasuhiroIkedaandKoh-heiSonodaCDepartmentofOphthalmology,GraduateSchoolofMedicalSciences,KyushuUniversityC目的：小児網膜疾患の診療において定期的な散瞳検査および調節麻痺屈折検査は必須である．小児網膜疾患の散瞳検査後に急性閉塞隅角緑内障（acuteangle-closureglaucoma：AACG）の発症が疑われた小児網膜疾患のC2例について報告する．症例：症例C1は家族性滲出性硝子体網膜症のC2歳C8カ月の男児．調節麻痺屈折検査C2日後に頭痛および左眼充血が出現した．左眼眼圧がC43CmmHgと上昇しておりCAACGの状態であった．症例C2は瘢痕期未熟児網膜症のC4歳C3カ月の男児．調節麻痺屈折検査C3日後に右眼充血，眼瞼腫脹が出現した．いったん症状は改善したが，その後右眼眼圧がC60CmmHgと上昇し，入院となった．2例とも周辺虹彩切除術（peripheraliridectomy：PI）により前房深度の改善を認め，眼圧下降が得られた．結論：小児網膜疾患の散瞳検査後にCAACG発症が疑われたC2例を経験し，両症例でPIが有効であった．調節麻痺検査が緑内障発症に関与した可能性があり，検査時には注意が必要である．CPurpose：Thecycloplegicrefractiontestisoneoftheroutineexaminationsforchildrenwhohaveretinaldis-eases.Thepurposeofthisstudywastoreport2cases,withsuspectedacuteangle-closureglaucoma（AACG）fol-lowingCfamilialCexudativevitreoretinopathy（FEVR）C,CandCretinopathyCofprematurity（ROP）C.CCases：Case1wasa2-year-oldmalewithFEVRinbotheyes.Twodaysafterthecycloplegicrefractiontest,hepresentedwithhead-acheandrednessofthelefteye.HislefteyedevelopedAACGwithintraocularpressure（IOP）of43CmmHg.Case2wasa4-year-oldmalewithcicatricialROPinbotheyes.Threedaysafterthecycloplegicrefractiontest,hepre-sentedwithrednessoftherighteyeandswellingoftheeyelid；thesesymptomswereimprovedtemporarily.Onemonthaftertherefractiontest,IOPelevation（60mmHg）wasobservedinhisrighteye.Peripheraliridectomy（PI）CwasperformedforboththesecasesandIOPwasdecreasedtonormalvalues,alongwithincreasedanteriorcham-berdepth.Conclusions：PIwase.ectivein2caseswithsuspectedAACGassociatedwithpediatricretinaldiseas-es.ThesecasesillustratethatthecycloplegicrefractiontestmayposetheriskofinducingAACGinchildrenwithretinalvasculardiseases.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）C36（8）：1065.1069,C2019〕Keywords：急性閉塞隅角緑内障発作，調節麻痺検査，未熟児網膜症，家族性滲出性硝子体網膜症，周辺部虹彩切除術．acuteangle-closureglaucoma,cycloplegicrefractiontest,retinopathyofprematurity,familialexudativevit-reoretinopathy,peripheraliridectomy.Cはじめに未熟児網膜症（retinopathyofprematurity：ROP）を初めとする小児網膜疾患に続発する合併症の一つとして閉塞隅角緑内障（angle-closureCglaucoma：ACG）があり，頻度は比較的少ないものの急性閉塞隅角緑内障（acuteACG：AACG）の報告も散見される1.11）．治療としては周辺虹彩切除術（peripheralCiridectomy：PI）や水晶体切除術，線維柱帯切除術などが行われてきたが，標準的な治療法は確立されていない．小児網膜疾患を有する小児では，狭隅角の場合にも屈折矯〔別刷請求先〕村上祐介：〒812-8582福岡市東区馬出C3-1-1九州大学大学院医学研究院眼科学Reprintrequests：YusukeMurakami,M.D.,Ph.D.,DepartmentofOphthalmology,GraduateSchoolofMedicalSciences,KyushuUniversity,3-1-1Maidashi,Higashi-ku,Fukuoka812-8582,JAPANC正や眼底評価のために散瞳検査が必須である．しかし，過去の報告において，散瞳検査後にCAACGを発症したCROPの症例がC1例報告されており，注意が必要である．今回，調節麻痺屈折検査後にCAACGを発症した家族性滲出性硝子体網膜症（familialCexudativevitreoretinopathy：FEVR）のC1例と，AACG発症が疑われたCROPのC1例を経験したので報告する．CI症例〔症例1〕2歳C8カ月，男児．既往歴：正常満期産で出生．4カ月時に両眼CFEVRと診断された．2歳C2カ月時に右眼網膜光凝固術を施行された．現病歴：定期受診の際に当科でC1％シクロペントラートによる調節麻痺屈折検査を施行された．屈折値はスキアスコープで右眼.11D，左眼C.10Dであった．受診2日後に頭痛，左眼結膜充血が出現し，その翌日に当科を受診した．左眼浅前房，高眼圧を認めたため，同日入院となった．入院時所見：矯正視力は右眼C0.6，左眼C0.05，眼圧は右眼16CmmHg，左眼C43CmmHg，無散瞳下で等価球面度数は右眼C.10.50D，左眼C.16.00Dであった．左眼の対光反射は消失し，結膜の毛様充血，角膜浮腫を呈していた（図1a）．前房はほぼ消失し，水晶体後面に線維膜を認めた（図1b）．右眼は浅前房を認めるほか，前眼部に特記所見はなかった．右眼眼底は耳側に線維性増殖組織を認め，その周囲および鼻側周辺部に網膜光凝固斑を認めた．左眼眼底は視神経乳頭から耳側にかけて黄斑低形成，鎌状ひだを認め，耳下側に線維性増殖組織を認めた．入院後経過：タフルプロスト，ドルゾラミド塩酸塩，チモロールマレイン酸，1％ピロカルピン点眼，マンニトールおよびアセタゾラミドの点滴療法を開始した．治療開始後も眼圧下降が得られず，全身麻酔下にCPIを施行した．術中に施行した超音波生体顕微鏡検査（ultrasoundbiomicroscopy：UBM）では全周性に虹彩の前弯，隅角閉塞を認めた（図2）．角膜横径は両眼ともC10mmで，眼軸長は右眼C23.32mm，左眼は測定値にばらつきがあるもののC21.55Cmm程度であった．術後眼圧はC16CmmHgまで下降し，前眼部光干渉断層計（opticalcoherencetomography：OCT），および細隙灯にて前房深度の増加を認めた（図3）．術後の左眼矯正視力はC0.05であり，黄斑低形成のため低視力であった．その後は，術後3年C8カ月現在まで左眼眼圧はC15CmmHg前後で経過している．〔症例2〕4歳C3カ月，男児．既往歴：在胎C23週，387Cgで出生．両眼CROPの診断で，4カ月時に網膜光凝固術を施行された．現病歴：定期受診の際に，前医でC1％シクロペントラートによる調節麻痺屈折検査を施行された．等価球面度数は右眼C.5.00D，左眼＋2.50Dであった．受診C3日後の起床時より活気がなく，右眼充血，白色角膜と眼瞼腫脹を認めたため，近医小児科を受診し，補液によって症状は改善した．翌日に前医を受診した際には右眼の球結膜充血を認めるのみで角膜は透明であった．受診C1カ月後に，再び起床時より活気がなく，前医を受診した．右眼の浅前房ならびに高眼圧（60mmHg）を認め，ラタノプロスト，チモロールマレイン酸塩液，ドルゾラミド点眼を開始された．点眼開始後も高眼圧が遷延したため，当科を紹介受診，入院となった．入院時所見：矯正視力は右眼C0.1，左眼C0.6，眼圧は右眼36CmmHg，左眼C16CmmHg，無散瞳下で等価球面度数は右眼C.27.00D，左眼＋2.50Dであった．入院時には右眼の結膜図1症例1：術前の前眼部写真a：角膜浮腫，浅前房を認める．b：水晶体後面に線維膜を認める（.）．図2症例1：術前のUBMの所見（耳側）図3症例1：術後の前眼部OCT所見（耳側）虹彩の前弯，隅角閉塞を認める．図4症例2：術前の前眼部写真a：浅前房を認める．b：水晶体後面に線維膜を認める（.）．図6症例2：術前のUBMの所見（下方）虹彩の前弯，隅角閉塞を認める．図5症例2：術後の眼底写真牽引乳頭，周辺部全周に網膜光凝固斑を認める．充血や角膜浮腫は軽度であり（図4a），浅前房ではあるものの検眼鏡的には瞳孔ブロックは明らかではなかった．また，水晶体後面の線維膜を認めた（図4b）．左眼は浅前房を認めるほか，前眼部に特記所見を認めなかった．眼底はCROPの厚生労働省瘢痕期分類で右眼Cstage4（図5），左眼CstageC1であり，右眼は周辺部全周，左眼は周辺部耳側半周に網膜光表1瘢痕期ROPに続発しAACGを発症した症例年齢・性別瘢痕期分類治療PCの既往1）Pollardら（1C984）7カ月・男児5度CPPLなし同上1）3歳・男児5度CPPLなし2）伊比ら（2C002）2歳・男児2度CPIあり3）大嶋ら（2C003）5歳・男児4度CPIあり4）Ueharaら（2C004）8カ月・女児2度CPIあり5）石崎ら（2C011）7歳・男児4度CPEA＋A-vitありCSmith19846）26女性3度CLIなし同上6）28女性2度CLIなし同上6）20歳女性3度CPIなしCUeda19887）22男2中等度CPIなし瓜田C19928）18男性2度強度CLIなし今田C20009）34女性2度CPEA＋IOLなしPPL：parsplanalensectomy,PI：peripheraliridectomy,PEA：phacoemulsi.cationandaspi-ration,A-vit：anteriorvitrectomy.凝固斑を認めた．入院後経過：全身麻酔下に検査を施行した．術中に施行した隅角鏡検査では全周で隅角が閉塞しており，UBMでは全周性に虹彩の前弯，隅角閉塞を認め（図6），相対的瞳孔ブロックの関与を考えCPIを施行した．角膜横径は右眼C10.0Cmm，左眼C10.5mm，眼軸長は右眼C20.45mm，左眼C19.68mm，前房深度は右眼C2.02mm，左眼C2.27mm，水晶体厚は右眼C4.20mm，左眼C4.72Cmmであった．術後眼圧はC14CmmHgまで下降し，細隙灯検査で前房深度の増加を認めた．術後の右眼矯正視力はC0.7まで回復し，術後C2年C6カ月現在まで前医で経過観察され再発なく経過している．CII考察ROPを初めとする小児網膜疾患に続発する晩期合併症の一つとしてCACGが知られており，その原因として周辺網膜の虚血によって前眼部の発育不全が起こり，その結果，水晶体・虹彩根部の前方付着や水晶体厚の肥厚といった変化が生じ浅前房となる可能性が考えられている11）．臨床的には成人期に慢性閉塞隅角緑内障（chronicACG：CACG）を発症する症例に遭遇することが多いが，AACGを発症することもまれではなく，表1に示すように瘢痕期CROPに続発したAACGは複数報告されている1.9）．FEVRに続発したCAACGに関する症例報告は少ないが，田原らは思春期にCAACGを発症したC2例を報告している10）．1例はC12歳，女性で，患眼の眼底には網膜鎌状ひだを認めた．もうC1例はC15歳，女性で，患眼の眼底には，牽引乳頭と黄斑偏位を認め，両症例とも網膜病変に対して治療歴はなかった．いずれもCPIで眼圧下降が得られた．今回の症例は発症年齢がC2歳と若年であり，同年齢での報告は過去にない．ROP瘢痕期に続発したCAACGの症例は瘢痕期分類C2度以上であり，正期産児と比較してCROP眼で浅前房化，近視化することが知られている11.13）．とくに網膜光凝固術，硝子体手術，強膜内陥術後の幼少期の症例が多いとされており11），網膜光凝固術後に近視化，浅前房化するという報告もあるが14,15），その一方，八木らは早期に網膜光凝固による治療介入を行うことで，重症瘢痕を防ぎ近視化が軽減されたと報告している16）．このことから，網膜光凝固術が浅前房の要因となるのではなく，ROPの重症度や周辺網膜の虚血の程度が浅前房化の要因となっている可能性が考えられる．近年CEarlyCTreatmentCforROP（ETROP）Studyの治療基準に準じた早期治療が普及してきており，早期治療後の長期的な眼球形態の変化については今後の報告が待たれる．散瞳検査後に急性閉塞隅角緑内障を発症した活動期CROPの症例は過去にC1例報告されている．5歳，女児で活動期CStage4Aに対して強膜内陥術後であった．定期の散瞳検査のためC1％トロピカミド，10％フェニレフリンを点眼した直後にCAACGを発症し，保存的加療で改善せず線維柱帯切除術を施行している17）．今回の症例ではC2例とも調節麻痺屈折検査にC1％シクロペントラートを使用しており，同薬はアセチルコリン拮抗薬として作用し瞳孔括約筋，毛様体筋を弛緩させる．散瞳作用時間はC48.72時間とされている．症例C1では検査C2日後にCAACGを発症し，また症例C2では検査C3日後に全身状態不良，眼瞼腫脹，結膜充血といったCAACGを疑う症状を呈していた．また，両症例とも入院時の屈折検査は無散瞳下のため，正確な屈折値ではないが，患眼は明らかに近視化している傾向があった．これまでC1％シクロペントラート点眼後にCAACGを発症した報告はなく，点眼による影響は明らかではない．しかし，点眼検査後からCAACG発症までの時間がC1％シクロペントラートの作用時間にほぼ一致していたこと，発症時に近視化があったことから，1％シクロペントラートの作用が消失した際に毛様体筋が過剰収縮となり，水晶体厚の増加，および水晶体の前方移動が起こり，このことがCAACGを発症の契機となった可能性を考えられた．調節麻痺屈折検査は小児の日常診療において必要不可欠であり，浅前房を伴う症例では，AACGのリスクについて事前の説明やハイリスクと思われる症例では数日後の診察が必要と考えられる．治療に関しては，12歳以下の瘢痕期CROPに続発したAACGのC6例中C3例でCPI，3例で水晶体切除が施行され，いずれも眼圧下降が得られたと報告されている（表1）1.5）．また，12歳以下のCFEVRに続発したCAACGはC1例のみであるが，PIが有効であった．水晶体切除術では狭隅角を改善できる可能性がある一方で，小児に対する水晶体切除術では術後の弱視治療，眼内レンズ移植の適応，その屈折度数決定などの問題点のほか，緑内障や網膜.離といった術後合併症のリスクがある18,19）．水晶体切除術後の網膜.離発症のリスクはC16歳以下の症例ではC10年間でC5.5％，成人例ではC20年間でC1.79％と報告されており，小児で高率である．また，今回の症例のように水晶体後面の増殖膜の処理を要する場合には術後の炎症や再増殖が懸念され，その適応は慎重にすべきある．これらのことから，小児網膜疾患に続発するAACGでは，PIが低侵襲な治療法として有用と考える．CIII結語小児網膜疾患に続発してCAACGの発症が疑われたC2症例に対して，PIが有効であった．調節麻痺検査が緑内障発症に関与した可能性があり，浅前房化を伴う小児網膜疾患の検査時には注意が必要である．利益相反：池田康博（カテゴリーCP：網膜色素変性症，緑内障に対する遺伝子治療に関する特許申請中）園田康平（カテゴリーCP：眼内内視鏡支援ロボット開発に関する特許申請中）文献1）PollardZF：Lensectomyforsecondaryangle-closureglau-comaCinCadvancedCcicatricialCretrolentalC.broplasia.COph-thalmologyC91：395-398,C19842）大嶋柴補，松永紀子，松原明久ほか：閉塞隅角緑内障を発症した瘢痕期未熟児網膜症のC1例．臨眼C57：1015-1019,C2003C3）伊比健児，今居由佳理，西尾陽子ほか：瘢痕期C2度未熟児網膜症に急性閉塞隅角緑内障を発症した幼児のC1例．あたらしい眼科19：679-681,C20024）UeharaCA,CKurokawaCT,CGotohCNCetal：AngleCclosureCglaucomaCafterClaserCphotocoagulationCforCretinopathyCofCprematurity.BrJOphthalmolC88：1099-1100,C20045）石崎英介，福本雅格，鈴木浩之ほか：瘢痕期未熟児網膜症に白内障と閉塞隅角緑内障を続発したC1例．眼臨紀C4：C364-367,C20116）SmithJ,ShivitzI：Angle-closureglaucomainadultswithcicatricialCretinopathyCofCprematurity.CArchCOphthalmolC102：371-372,C19847）UedaN,OginoN：Angle-closureglaucomawithpupillaryblockmechanismincicatricialretinopathyofprematurity.OphthalmologicaC196：15-18,C19888）瓜田千紗子，周藤憲治，柘久保哲男ほか：閉塞隅角緑内障を合併した瘢痕期未熟児網膜症のC1例．あたらしい眼科9：C1375-1378,C19929）今田昌輝，廣田篤，谷本誠治ほか：未熟児網膜症に続発した閉塞隅角緑内障のC1例．あたらしい眼科C17：1024-1026,C200010）田原弘恵，重藤真理子，宇部裕恵ほか：緑内障を併発した家族性滲出性硝子体網膜症（FEVR）のC3例．臨眼46：690-691,C199211）ChangCSHL,CLeeCYS,CWuCSCCetal：AnteriorCchamberCangleCandCanteriorCsegmentCstructureCofCeyeCinCchildrenCwithCearlyCstagesCofCretinopathyCofCprematurity.CAmJOphthalmolC179：46-54,C201712）上田直子，大竹弘子，加藤研一ほか：閉塞隅角緑内障の発生と関係する瘢痕期未熟児網膜症の眼内諸要素．臨眼C43：C1337-1347,C198913）ChoiMY,ParkIK,YuYS：LongtermrefractiveoutcomeinCeyesCofCpretermCinfantsCwithCandCwithoutCretinopathyCofprematurity：comparisonCofCkeratometricCvalue,CaxialClength,CanteriorCchamberCdepth,CandClensCthickness.CBrJOphthalmolC84：138-143,C200014）MclooneCEM,CO’KeefeCM,CMclooneCSFCetal：Long-termCrefractiveCandCbiometricCoutcomesCfollowingCdiodeClaserCtherapyCforCretinopathyCofCprematurity.CJCAAPOSC10：C454-459,C200615）YangCS,WangAG,ShihYFetal：Long-termbiometricopticcomponentsofdiodelaser-treatedthresholdretinop-athyCofCprematurityCatC9CyearsCofCage.CActaCOphthalmolC91：276-282,C201316）八木浩倫，村松大弐，上田俊一郎ほか：網膜光凝固を行った未熟児網膜症の臨床像と治療成績．臨眼C71：1265-1269,C201717）WuSC,LeeYS,WuWCetal：Acuteangle-closureglau-comaCinCretinopathyCofCprematurityCfollowingCpupilCdila-tion.BMCOphthalmolC15：96,C201518）AgarkarCS,CGokhaleCVV,CRamanCRCetal：Incidence,CriskCfactors,CandCoutcomesCofCretinalCdetachmentCafterCpediat-riccataractsurgery.OphthalmologyC125：36-42,C201819）AmbrozSC,Toteberg-HarmsM,HansonJVMetal：Out-comeCofCpediatricCcataractCsurgeriesCinCaCtertiaryCcenterCinSwitzerland.JOphthalmol,C2018C