あたらしい眼科

《第58回日本眼感染症学会原著》あたらしい眼科40（4）：544.551，2023c眼科受診を契機に診断された化膿性脊椎炎を伴う猫ひっかき病の1例篠原大輔＊1林孝彰＊1大庭好弘＊2筒井健介＊2根本昌実＊2中野匡＊3＊1東京慈恵会医科大学葛飾医療センター眼科＊2東京慈恵会医科大学葛飾医療センター総合診療部＊3東京慈恵会医科大学眼科学講座CACaseofCatScratchDiseasewithPyogenicSpondylitisDiagnosedafteranOphthalmologicalAssessmentDaisukeShinohara1）,TakaakiHayashi1）,YoshihiroOhba2）,KensukeTsutsui2）,MasamiNemoto2）andTadashiNakano3）1）DepartmentofOphthalmology,TheJikeiUniversityKatsushikaMedicalCenter,2）DivisionofGeneralMedicine,TheJikeiUniversityKatsushikaMedicalCenter,3）DepartmentofOphthalmology,TheJikeiUniversitySchoolofMedicineC目的：不明熱の精査中，眼症状と脊椎炎症状を呈し，眼科受診を契機に猫ひっかき病と診断されたC1例を報告する．症例：患者はC54歳，女性．約C1カ月前より持続する弛張熱に対して内科的精査が行われたが，原因を特定することができなかった．腰部の圧痛所見もみられた．右眼霧視と飛蚊症の自覚があり，眼科受診となった．視力は右眼（0.8），左眼（1.2）で，右眼眼底に網膜出血を伴う滲出斑と局所的な星芒状白斑を認めた．また，両眼の視神経乳頭周囲に複数の白色病巣がみられた．OCT検査では右眼黄斑部に漿液性網膜.離と視神経乳頭周囲網膜神経線維層の肥厚を認めた．視神経網膜炎を疑う眼底所見から，猫ひっかき病を鑑別にあげ血清学的検査を施行し，BartonellaChenselaeに対する抗体価の陽性を認め診断が確定した．脊椎CMRIでは椎体に多数の異常信号を認め，化膿性脊椎炎と診断された．抗菌薬投与後，右眼視力（1.2）となり，眼底所見，全身性の炎症所見ならびに脊椎CMRI所見も改善した．結論：眼底所見が軽微であっても視神経網膜炎を疑うCOCT所見がみられれば，猫ひっかき病を鑑別にあげることが重要と考えられた．CPurpose：Toreportacaseofcatscratchdisease（CSD）diagnosedafteranophthalmologicalassessmentinapatientwhopresentedwithocularandspondylitissymptomswhileundergoingadetailedmedicalexaminationforafeverofunknownorigin.Casereport：A54-year-oldfemaleunderwentamedicalexaminationforaremittentfeverthathadpersistedforapproximately1month,yetthecausewasindeterminate.Therewasalsoa.ndingoftendernessinherlowerback,andshecomplainedofblurredvisionanda.oaterinherrighteyeandvisitedourophthalmologyCdepartment.CUponCexamination,CherCbest-correctedCvisualacuity（BCVA）wasC0.8CODCandC1.2COS.CFunduscopyCrevealedCanCexudativeClesionCwithCretinalChemorrhageCandChardCstellateCexudatesCfocallyCinCtheCrightCeye,CandCmultipleCwhiteCspotsCwereCfoundCaroundCtheCopticCdiscsCinCbothCeyes.COpticalCcoherenceCtomography（OCT）revealedaserousmacularretinaldetachmentandthickeningofthecircumpapillaryretinalnerve.berlay-erintherighteye.Basedonthose.ndingsofsuspectedopticneuroretinitis,CSDwaslistedasadi.erentialdiag-nosisthatwaslatercon.rmedbyserologicaltestingthatshowedpositiveantibodytitersagainstBartonellaChense-lae.CSpinalCMRIC.ndingsCrevealedCmultipleCabnormalCsignalsCinCtheCvertebralCbodies,CdiagnosedCasCpyogenicCspondylitis.CAfterCtheCadministrationCofCantibacterialCdrugs,CherCBCVACrecoveredCtoC1.2,CandCtheCfundusC.ndings,CsystemicCin.ammatoryC.ndings,CandCspinalCMRIC.ndingsCalsoCimproved.CConclusion：WhenCOCTC.ndingsCofCsus-pectedCopticCneuroretinitisCareCfound,CitCisCimportantCtoCconsiderCCSDCasCaCdi.erentialCdiagnosis,CevenCthoughCtheCfundus.ndingsareminimal.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）40（4）：544.551,C2023〕Keywords：不明熱，化膿性脊椎炎，視神経網膜炎，猫ひっかき病，光干渉断層計．feverofunknownorigin,pyo-genicspondylitis,opticneuroretinitis,catscratchdisease,opticalcoherencetomography.C〔別刷請求先〕林孝彰：〒125-8506東京都葛飾区青戸C6-41-2東京慈恵会医科大学葛飾医療センター眼科Reprintrequests：TakaakiHayashi,M.D.,Ph.D.,DepartmentofOphthalmology,TheJikeiUniversityKatsushikaMedicalCenter,6-41-2Aoto,Katsushika-ku,Tokyo125-8506,JAPANC544（112）はじめに猫ひっかき病はネコのひっかき傷や咬傷が原因となり，受傷部位の所属リンパ節腫大や発熱を主徴とする人獣共通感染症であり，1992年にグラム陰性桿菌であるBartonellahenselae（B.henselae）が病原体であることが明らかになった1）．わが国では，猫ひっかき病患者数の全国的な統計調査が行われていないため，年間発生患者数は不明である．典型例では抗菌薬投与を行わなくてもC4.8週間で自然治癒するとされているが2），近年血清学的診断法が確立したことで，眼症状や中枢神経症状のみを呈する症例や，抗菌薬不応例，膠原病類似症例などの非定型例の報告も散見される3,4）．一方，猫ひっかき病患者は必ずしも眼症状を訴えるわけではないため，眼科医が日常診療で経験する機会は決して多くない．今回筆者らは，弛張熱で発症し眼科受診を契機に診断された，化膿性脊椎炎を伴う猫ひっかき病のC1例を経験したので報告する．CI症例患者：54歳，女性．主訴：右眼の霧視および飛蚊症．現病歴：約C1カ月前よりC38℃前後の発熱が持続し，10日前に近医内科を受診した．咳嗽を認めたが，胸部CX線検査では異常はなかった．血液検査で白血球の上昇はなく，CRPの著明な上昇を認め，ウイルス感染が疑われた．肝酵素も軽度上昇していたが，Epstein-Barrウイルス（EBウイルス）に対する抗CEBNA抗体は陽性も抗CVCAIgM抗体は陰性であり，腹部エコーでも胆石以外の明らかな異常所見はなかった．細菌感染も鑑別にあげ，セフェム系抗菌薬内服が開始されたが，その後も弛張熱が持続し，3日前に東京慈恵会医科大学葛飾医療センター（以下，当院）総合診療部に紹介受診となった．身体診察では腰椎中央部に圧痛を認めた．また，右眼の霧視および飛蚊症の自覚があり，当院眼科初診となった．既往歴：片頭痛，脂質異常症，不正性器出血．初診時所見：矯正視力は右眼C0.2（0.8C×sph＋1.00D（cylC.0.50DAx75°），左眼C0.9（1.2×＋1.25D（cyl.0.50DAx125°），眼圧は正常範囲内であった．前房内の細胞浮遊は明らかでなかったが，両眼に微細な角膜後面沈着物，前部硝子体中に色素散布がみられた．右眼底所見として，網膜出血を伴う滲出斑そして視神経乳頭鼻側に複数の白色病巣を認め，中心窩から上方にかけて星芒状白斑が局所的にみられた（図1a,b）．左眼にも視神経乳頭周囲に複数の白色病巣を認めた（図1c）．硝子体混濁はみられなかった．光干渉断層計（opti-calCcoherencetomography：OCT，CirrusCHD-OCT5000）検査では右眼黄斑部に漿液性網膜.離の所見を認め，中心窩鼻側に小さな高輝度病変が外網状層に観察された（図2a）．右眼の網膜厚は全体的に肥厚し，下方網膜静脈の肥厚が両眼でみられた（図2a,b）．黄斑部の漿液性網膜.離が右眼視力低下の原因と考えられた．不明熱に対して，総合診療部で詳細な全身検査が行われた．血液検査所見：白血球C7,600/μl（白血球分画：好中球C58.5％，リンパ球C31.8％，単球C8.9％，好酸球C0.3％，好塩基球0.5％），CRP14.78Cmg/dl，プロカルシトニンC0.08Cng/ml，血沈（1時間値）77Cmm，赤血球数，血小板数，腎機能，電解質に異常なし，AST40CU/l，ALT37CU/l，LDH282CU/l，CT-Bil0.8Cmg/dl，ALP443CU/l，Cc-GTP62CU/l，PT-INR0.97，APTT31.2秒，Fbg666Cmg/dl，FDP11.1Cμg/ml，リウマトイド因子陰性，抗核抗体陰性，IgG2,646Cmg/dl，CIgA362mg/dl，IgM177mg/dl，C3162mg/dl，CH5057.5CU/ml，PR3-ANCA1.0CU/ml未満，MPO-ANCA1.0CU/ml未満，アンギオテンシンCI変換酵素（ACE）12.6CU/l，可図1初診時眼底写真a：右眼に網膜出血を伴う滲出斑，そして視神経乳頭鼻側に複数の白色病巣を認める．Cb：右黄斑部の拡大写真で，中心窩から上方にかけて星芒状白斑が局所的にみられる．c：左眼の視神経乳頭周囲に複数の白色病巣を認める．ab図2初診時OCT画像（a：右眼，b：左眼）a：右眼黄斑部に漿液性網膜.離の所見を認め，中心窩鼻側に小さな高輝度病変（→）が外網状層に観察される．網膜厚は全体的に肥厚している．下方網膜静脈の肥厚がみられる．Cb：左眼でも，下方網膜静脈の肥厚がみられる．図3初診から4日後の右眼滲出斑のOCT画像硝子体側に隆起した高反射病変が外顆粒層に及び，深部の信号はブロックされている．溶性IL-2レセプター（sIL-2R）1,210U/ml，抗ds-DNAIgG抗体C10CIU/ml未満，抗CSm抗体陰性，抗CRNP抗体陰性，抗CSS-A抗体陰性，マトリックスメタロプロテイナーゼ-3（MMP-3）48.1Cng/ml，フェリチンC988Cng/ml，甲状腺刺激ホルモン（TSH）3.46CμIU/ml，FT41.33Cng/dl，抗ストレプトリジンCO抗体C78CIU/ml，HBs抗原陰性，HCV抗体陰性，梅毒CRPR陰性，梅毒CTP抗体陰性，T-SPOT.TB陰性，サイトメガロウイルスCIgG抗体陽性，サイトメガロウイルスCIgM抗体陰性，サイトメガロウイルスCpp65抗原CC7-HRP陰性，EBウイルス核酸定量陰性，HTLV-1抗体陰性，トキソプラズマCIgG抗体陰性，トキソプラズマCIgM抗体陰性，b-D-グルカンC6.0Cpg/ml未満，カンジダ抗原陰性，クリプトコッカス抗原陰性，寄生虫抗体スクリーニング陰性という結果であった．高度の炎症反応，肝胆道系酵素軽度上昇，sIL-2R上昇，フェリチン上昇を認めた．尿検査：pH6.5，尿比重C1.010，蛋白陰性，潜血陰性，赤血球C0-1/HPF（highpower.eld），白血球C1-4/HPF．培養検査：血液培養，尿培養，咽頭抗酸菌培養検査はいずれも陰性であった．経胸壁心エコー：疣贅など感染性心内膜炎を疑う所見を認めなかった．側頭動脈エコー：壁肥厚など巨細胞性動脈炎を疑う所見を認めなかった．頭部・頸部コンピュータ断層撮影（computedCtomogra-phy：CT）：頭蓋内・頭頸部に明らかな異常所見を認めなかった．胸部CCT：右肺中葉の陳旧性炎症以外に明らかな所見を認めなかった．腹部CCT：脂肪肝，胆.結石，軽度脾腫大のほかに明らかな所見を認めなかった．経過：眼科初診からC4日後の右眼滲出斑のCOCT所見として，硝子体側に隆起した高反射病変が外顆粒層におよび，深部の信号はブロックされていた（図3）．フルオレセイン蛍光造影（.uoresceinangiography：FA）検査では，右眼滲出斑の組織染による過蛍光と出血部の蛍光ブロックを認めたが，両眼ともに明らかな網膜血管炎を示唆する所見はみられなかった（図4）．FAの造影後期相で両眼視神経に軽度の過蛍光所見を認めた（図4）．OCTによる視神経乳頭周囲網膜神経線維層（circumpapillaryCretinalCnerveC.berlayer：cpRN-FL）厚は，左眼に比べ右眼で肥厚していた．臨床経過ならびに右眼の視神経網膜炎を疑う眼底所見から，精査されていなかった猫ひっかき病の可能性も考慮し，内科で詳細な問診を行ったところ，動物との接触歴があることが判明し，ネコによる咬傷の既往を聴取した．バルトネラ感染症を鑑別にあげ，血清学的検査を施行した．眼科初診からC11日後，総合診療部に入院し猫ひっかき病を疑い，ミノサイクリン点滴（初回C300Cmg/日，その後C200mg/日）とリファンピシンC300Cmg/日の内服を開始した．同日施行した脳脊髄液検査所見は初圧C12CcmHC2O，細胞数C2/μl，52Cmg/dl，蛋白C18.6Cmg/dl，乳酸C13.9Cmg/dl，抗酸菌図4初診から4日後のフルオレセイン蛍光造影写真上段が右眼，下段が左眼で，各写真の右上に造影開始からの時間経過を示す．造影開始C19秒からC10分C10秒にかけて，右眼滲出斑に一致して，組織染による過蛍光と出血部の蛍光ブロックを認める．両眼ともに明らかな網膜血管炎を示唆する所見はみられない．後期相（右眼：10分C10秒，左眼：10分）で両眼視神経に軽度の過蛍光所見を認める．培養陰性であり，細胞診で腫瘍性病変を認めなかった．その後，腰部圧痛の精査目的に施行した脊椎磁気共鳴画像（magneticresonanceimaging：MRI）で，胸椎・腰椎の椎体に多数の異常信号を認め，T1強調像（図5a）で低信号を，T2強調像（図5b）では高信号を示し脊椎炎が疑われた．抗菌薬開始後もCCRP値C10.14Cmg/dlで経過したが，全身状態はやや改善し，体温もC37℃を下回るようになり，9日間の入院後退院となり，ミノサイクリン点滴をドキシサイクリンC100Cmg/日の内服に変更した．眼科初診からC20日後，抗CB.henselaeIgM抗体C20倍，IgG抗体C1,024倍以上とともに陽性であることが判明し，猫ひっかき病と診断した．その後，軽度肝機能障害が出現したため，抗菌薬をスルファメトキサゾールC400mg/トリメトプリムC80Cmg（ST）合剤に変更，その後CCRP3.30Cmg/dlと著明に低下した．椎体CMRIの異常信号は，猫ひっかき病による化膿性脊椎炎と診断された．眼科初診から約C1カ月後，右眼視力は（1.2）に改善，右眼眼底の滲出斑は縮小し，局所的にみられた星芒状白斑が初診時に比べ明瞭化していた（図6a）．一方，左眼でみられた視神経乳頭周囲の白色病巣は消失した．また，右眼COCTでみられた漿液性網膜.離は消退し（図6b），肥厚していたcpRNFL厚も改善した．その後，ST合剤による薬疹が疑われ，シプロフロキサシンC600Cmg/日内服に変更し，約C1カ月間服用した．眼科初診からC2.5カ月後，ドキシサイクリン200mg/日の内服に変更，約C2カ月間の服用後終了となった．眼科初診から約C7カ月後の血清学的検査で，抗CB.ChenselaeIgM抗体は陰性化し，IgG抗体はC256倍に低下した．また，脊椎CMRIでは胸椎・腰椎ともに異常信号はほぼ消失した（図5c）．眼科最終受診時（初診からC11カ月後），右眼視力（1.5）で，眼底所見の悪化はなかった．経過中，左眼視力は（1.2）を維持していた．ac図5脊椎MRI画像入院後の胸椎・腰椎の椎体に多数の異常信号を認め，T1強調像（Ca）で低信号を，T2強調像（Cb）では高信号を示す．眼科初診から約C7カ月後のCT2強調像（Cc）で異常信号はほぼ消失している．CII考按本症例はC3週間以上持続する弛張熱で発症し，不明熱として精査された．感染症をはじめ，膠原病やその他の非感染性炎症性疾患，悪性腫瘍などを鑑別疾患としてあげていたが，原因を特定することができなかった．総合診療部の問診で聴取された右眼の霧視と飛蚊症が眼科受診のきっかけとなり，猫ひっかき病の診断につながった．猫ひっかき病に伴う眼所見としては，Parinaud眼腺症候群，前部ぶどう膜炎，視神経乳頭腫脹，黄斑部星芒状白斑，漿液性網膜.離，網脈絡膜滲出斑，網膜出血，まれに網膜中心動脈分枝閉塞症などの報告がある5.8）．FukudaらのC15例19眼の検討において8），眼底病変は，網膜白色斑/滲出斑（84％），網膜出血（63％），視神経病変（63％），漿液性網膜.離（53％），黄斑部星芒状白斑（47％）の順に多かったと報告されている．本症例では微細な角膜後面沈着物を両眼に認め，眼底所見で，右眼に網膜出血を伴う眼底滲出斑，漿液性網膜.離，また視神経網膜炎を疑う局所的な星芒状白斑（図1a,b,2a）とCOCTでの視神経乳頭周囲網膜神経線維層の肥厚を認め，視神経乳頭周囲の白色病巣（図1a,c）ならびに下方網膜静脈肥厚は両眼にみられた（図2）．左眼の眼底所見は軽微であったが，いずれも猫ひっかき病でみられる所見であり，不明熱の原因疾患にあげるきっかけとなった．過去に報告された猫ひっかき病C24例の検討では9），13例（54％）が片眼性でC11例（46％）が両眼性であった．両眼性と診断されたC6例に星芒状白斑がみられ，いずれも片眼性であった9）．このように両眼性であっても，左右眼で異なる眼底所見を示すことが，猫ひっかき病の特徴であるかもしれない．猫ひっ図6初診から1カ月後の右眼底写真とOCT画像a：右眼の眼底写真で，滲出斑は縮小し，局所的にみられた星芒状白斑が初診時に比べ明瞭化している．Cb：右眼COCTで，初診時にみられた漿液性網膜.離は消退している．かき病患者で視神経網膜炎を呈する頻度はC1.2％程度と考えられているが，逆に視神経網膜炎を発症した患者においては，約C6割の症例で血清学的にCB.henselaeの既感染が示されたとの報告がある10）．視神経網膜炎は，視神経乳頭の腫脹と黄斑部の星芒状白斑が特徴的な所見であり，トキソプラズマ症やトキソカラ症などの感染症や，サルコイドーシス・Behcet病などでもみられるほかに，高血圧症・糖尿病・網膜静脈分枝閉塞症・頭蓋内圧亢進症・前部虚血性視神経症でも類似の所見を呈することがある11）．そのため，他疾患を鑑別する必要があるものの，猫ひっかき病を疑ううえでは有用な所見と考えられる．局所または多発する網脈絡膜炎を合併する場合には，さらに猫ひっかき病の可能性が高くなるといわれている10）．眼病変の発症機序は不明であるが，全身の炎症症状とは同時期に発生しないことが多く，B.henselaeの直接的な眼内感染以外にも，菌体由来の弱毒性のエンドトキシンの関与や，抗菌薬により破壊された菌体成分に関連する抗原による遅延型アレルギーの関与も考えられている12）．視神経網膜炎やその他の眼所見に対し，ステロイドの局所または全身投与を行った報告も多数あるが3,6,13），本症例ではCB.henselaeに対する初期治療としてテトラサイクリン系抗菌薬に加えリファンピシンを投与し，その後，ST合剤へ変更し，眼所見ならびに全身の炎症所見はとともに改善した．B.henselaeは，細胞内寄生菌であるため，テトラサイクリン系やマクロライド系抗菌薬に感受性がある．本症例のように視機能障害が軽度で眼底所見が軽微であった場合には，眼科的に必ずしもステロイドの全身投与は必要ないかもしれない．本症例では全身性の高度炎症所見を認めたものの，プロカルシトニン値は基準範囲内であった．過去に猫ひっかき病と診断されたケースで，本症例と同様にCCRP高値にもかかわらずプロカルシトニン値が基準範囲内であった報告がある14,15）一方，プロカルシトニン値が上昇した報告例もあった16）．一般的に，プロカルシトニンは敗血症などの重症細菌感染症で上昇することが知られている．過去の報告と照らし合わせると，本症例でプロカルシトニン値が基準範囲内であった理由として，重症細菌感染症の病態に至っていなかった可能性が考えられた．また，本症例では全身性の炎症所見や眼所見の他に，腰部の圧痛とCMRIでの脊椎の異常信号を認めた．画像所見からは，感染症のほか，非感染性炎症性疾患に関連した脊椎関節炎・骨髄炎，血液腫瘍，転移性腫瘍なども考慮されたが，抗菌薬投与により発熱や眼所見とともに画像所見も消退したことから，猫ひっかき病に伴う化膿性脊椎炎と考えられた．B.henselaeは血行性・リンパ行性もしくは隣接部に炎症が波及し，多臓器に影響を及ぼすことがあり，心内膜炎や肝臓・脾臓の多発性肉芽腫性病変，脳炎・髄膜炎・脊髄炎による神経症状の報告がある17）．まれではあるが骨髄炎も引き起こし，猫ひっかき病患者のC0.1.0.3％に発症すると報告されている17,18）．骨病変の部位としては脊椎・四肢骨・骨盤・.骨・頭蓋骨の報告があり，周囲の軟部組織へ炎症が波及したり，膿瘍を形成したりする症例もある17,18）．発熱と骨髄炎発症部位の圧痛以外の明らかな所見を認めずに，診断に苦慮する症例に対して，骨病変を生検しCpolymeraseCchainreaction検査でCB.ChenselaeDNAが証明された報告例もあり17），骨髄炎は免疫機序というよりは骨への直接的な感染によるものと考えられる．また，感染が全身に波及し，肝脾腫や画像上で肝臓・脾臓の異常影を合併することも多い18,19）．脊椎の骨髄炎に関して，抗菌薬投与が行われる症例がほとんどで，手術を要した症例も報告されているが，生命予後は良好とされている17）．脊椎炎のCMRI所見として，T1強調像で低信号を，T2強調像では高信号を示すことが多く19），本症例も同様であった（図5a,b）．また，本症例でも腹部CCTで軽度の脾腫が指摘されており，これまでの報告と同様に，全身へ感染が波及していた所見の一つと考えられた．本症例を経験し，眼底所見が軽微であっても視神経網膜炎を疑う所見がみられれば猫ひっかき病を鑑別にあげることが重要で，本疾患の診断において，眼科医の果たす役割は大きいと考えられた．利益相反：利益相反公表基準に該当なし文献1）RegneryCRL,COlsonCJG,CPerkinsCBACetal：SerologicalCresponseCto“RochalimaeaChenselae”antigenCinCsuspectedCcat-scratchdisease.LancetC339：1443-1445,C19922）土田里香：猫ひっかき病．小児科診療C65：118-119,C20023）藤井寛，清水浩志，阿部祥子ほか：弛張熱と眼底隆起性病変を伴う網脈絡膜炎を認めた猫ひっかき病の女児例．小児科臨床C57：1012-1016,C20044）池田衣里，南博明，福田和由ほか：間欠熱で発症した非定型的猫ひっかき病のC1例．小児科臨床C73：437-441,C20205）ZaccheiCAC,CNewmanCNJ,CSternbergP：SerousCretinalCdetachmentofthemaculaassociatedwithcatscratchdis-ease.AmJOphthalmolC120：796-797,C19956）小林かおり，古賀隆史，沖輝彦ほか：猫ひっかき病の眼底病変．日眼会誌C107：99-104,C20037）溝渕朋佳，天野絵梨，谷口義典ほか：ぶどう膜炎，視神経網膜炎，無菌性髄膜炎を呈した猫ひっかき病のC2例．日内会誌C106：2611-2617,C20178）FukudaCK,CMizobuchiCT,CKishimotoCTCetal：ClinicalCpro.leCandCvisualCoutcomeCofCintraocularCin.ammationCassociatedCwithCcat-scratchCdiseaseCinCJapaneseCpatients.CJpnJOphthalmolC65：506-514,C20219）SolleyCWA,CMartinCDF,CNewmanCNJCetal：CatCscratchdisease：posteriorsegmentmanifestations.OphthalmologyC106：1546-1553,C199910）CunninghamCET,CKoehlerJE：OcularCbartonellosis.CAmJOphthalmolC130：340-349,C200011）KsiaaI,AbrougN,MahmoudAetal：UpdateonBarton-ellaneuroretinitis.JCurrOphthalmolC31：254-261,C201912）棚成都子，堤清史，望月學ほか：ネコひっかき病にみられた限局性網脈絡膜炎のC1例．眼紀50：239-243,C199913）徳永孝史，渡久地鈴香，島袋美起子ほか：眼底所見が診断の契機となった非典型猫ひっかき病のC2例．那覇市立病院医学雑誌C7：47-51,C201514）DureyCA,CKwonCHY,CImCJHCetal：BartonellaChenselaeCinfectionCpresentingCwithCaCpictureCofCadult-onsetCStill’sCdisease.IntJInfectDisC46：61-63,C201615）TirottaCD,CMazzeoCV,CNizzoliM：HepatosplenicCcatscratchdisease：Descriptionoftwocasesundergoingcon-trast-enhancedCultrasoundCforCdiagnosisCandCfollow-upCandsystematicliteraturereview.SNComprClinMedC3：2154-2166,C202116）SodiniC,ZaniEM,PecoraFetal：Acaseofatypicalbar-tonellosisCinCaC4-year-oldCimmunocompetentCchild.CMicro-organismsC9：950,C202117）VermeulenCMJ,CRuttenCGJ,CVerhagenCICetal：TransientCparesisCassociatedCwithCcat-scratchdisease：caseCreportCandliteraturereviewofvertebralosteomyelitiscausedbyBartonellaChenselae.PediatrCInfectCDisCJC25：1177-1181,C200618）VerdonR,Ge.rayL,ColletTetal：Vertebralosteomyeli-tisCdueCtoCBartonellaChenselaeCinadults：aCreportCofC2Ccases.ClinInfectDisC35：e141-e144,C200219）NotoT,FukuharaJ,FujimotoHetal：Bonemarrowsig-nalsCwithoutCosteolyticClesionsConCmagneticCresonanceCimagingCinCaC4-year-oldCpatientCwithCcat-scratchCdisease.CPediatrIntC62：242-244,C2020＊＊＊

《原著》あたらしい眼科38（2）：214.219，2021c視神経網膜炎治療中に末梢性顔面神経麻痺を伴った成人ネコひっかき病の1例髙木宣典＊1佐々由季生＊1清水瑞己＊1髙木由貴＊2三根正＊2永岡信一郎＊3松石英城＊1上床希久＊1高島洋＊1西原雄之介＊1相部仁＊1園田康平＊4江内田寛＊2＊1佐賀県医療センター好生館眼科＊2佐賀大学大学院医学系研究科眼科学＊3永岡眼科医院＊4九州大学大学院医学研究院眼科学分野CNeuroretinitisinaCaseofCatScratchDiseasewithPeripheralFacialNerveParalysisNorifumiTakaki1）,YukioSassa1）,TamamiShimizu1）,YukiTakaki2）,TadashiMine2）,ShinichiroNagaoka3）,HidekiMatsuishi1）,KikuUwatoko1）,HiroshiTakashima1）,YunosukeNishihara1）,HitoshiAibe1）,Koh-HeiSonoda4）CandHiroshiEnaida2）1）DepartmentofOphthalmology,Saga-kenMedicalCentreKoseikan,2）DepartmentofOphthalmology,SagaUniversityGraduateSchoolofMedicine,3）NagaokaEyeClinic,4）DepartmentofOphthalmology,GraduateSchoolofMedicalSciences,KyushuUniversityC視神経網膜炎を伴ったネコひっかき病治療中に顔面神経麻痺を伴ったC1例を経験したので報告する．症例はC65歳，男性．全身倦怠感，多発リンパ節腫脹を認めた．経過中に左眼耳側視野障害を自覚し，佐賀県医療センター好生館眼科紹介受診．初診時視力右眼（1.2），左眼（0.8）．左視神経乳頭腫脹および同部位より中心窩へ連続する漿液性網膜.離を認めた．発症C4週間前にネコにかまれており，腋窩リンパ節腫脹に加えて，炎症反応が強かったためネコひっかき病を疑い，ドキシサイクリン内服開始．治療C4日後に左末梢性顔面神経麻痺を発症したため，プレドニゾロン内服を追加した．Bartonellahenselae血清抗体価を測定し，IgG抗体がC1,024倍と上昇していたためネコひっかき病と診断した．治療後，視神経乳頭腫脹，視野障害および顔面神経麻痺の改善を認めた．ネコひっかき病に視神経網膜炎と顔面神経麻痺を併発したまれな症例であった．CPurpose：Cat-scratchdisease（CSD）isCaCself-limitingCinfectiousCdiseaseCcharacterizedCwithClymphadenopathyCinCaCpatientCwithCaChistoryCofCcatCcontact.CCSDCwithCfacialCnerveCparalysisCisCveryCrare.CSubjectsandmethods：CHerewereportthecaseofa64year-oldmalewithprolongedgeneralfatigue.LaboratorytestsexhibitedelevatedwhitebloodcellcountsandahighC-reactiveproteinvalue.MultiplemesentericlymphadenopathywassuspectedasCmalignantClymphomaCorCmetastasisCofCprostateCtumorCtreatedCwithCanti-androgenCagent.CAClymphCnodeCbiopsyCwasCexpectedCtoCcon.rmCtheCdiagnosis.CTheCpatientCalsoChadCaCvisualC.eldCabnormalityCinCtheCleftCeye,CandCwasCreferredCtoCourChospital.CFundusCexaminationCrevealedCopticCneuroretinitisCinCtheCleftCeye.CGoldmannCperimeterCexaminationCrevealedCtheCexpansionCofCtheCMarriottCblindCspotCandCparafovealCsmallCscotomasCinCtheCleftCeye.CHeChadahistoryofacatbite4-weeksbeforetheonsetoftheclinicalsigns.SerumIgGtiterforBartonellahenselaebacteriawaspositive.Results：Oraldoxycyclinetreatmentwasstarted.Fourdaysaftertheinitiationoftreatment,facialCnerveCparalysisCinCtheCleftCsideCwasCobserved.CMagneticCresonanceCimagingCidenti.edCtwoCenhancedCparotidClymphCnodesCaroundCtheCfacialCnerveCbranches.CPrednisoloneCwasCaddedCforCseveralCweeks,CwhichCresultedCinCaCgoodclinicalresponse.Atfollow-up,thepatientwaswithoutsymptomsorsignsofthedisease.Theabnormalvisu-alC.eldandfacialnerveparalysiswasimprovedafterthetreatments.Conclusions：ThisistheC.rstreportaboutaCSDCcaseCwithCbothCopticCneuroretinitisCandCperipheralCfacialCnerveCparalysis.CHistoryCofCanimalCcontact,CregionalClymphadenopathyandopticneuroretinitisremindedusoftheCSD.Serologicaltestingwashelpfulforthediagnosis.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）38（2）：214.219,C2021〕〔別刷請求先〕髙木宣典：〒840-8571佐賀市嘉瀬町中原C400佐賀県医療センター好生館眼科Reprintrequests：NorifumiTakaki,DepartmentofOphthalmology,Saga-kenMedicalCentreKoseikan,400Nakabaru,Kase-machi,Sagacity840-8571,JAPANC214（98）Keywords：ネコひっかき病，視神経網膜炎，顔面神経麻痺，多発リンパ節腫脹．catscratchdisease,opticneuro-retinitis,facialnerveparalysis,multiplelymphadenopathy.Cはじめにネコひっかき病（catCscratchdeisease：CSD）はネコを含む動物の引っかき傷や咬傷などによりCBartonellaChenselaeが感染することで発症する．所属リンパ節腫大や発熱を主徴とし，軽症例は自然軽快する．CSDに伴う眼合併症としてはCParinoud結膜炎，視神経網膜炎，前部ぶどう膜炎などであるが，発症の頻度は低く，視神経網膜炎はCCSDの約C1.2％である．CSDに伴う顔面神経麻痺の報告はさらにまれであり1.3），視神経網膜炎と合併した報告はない．今回，筆者らは，CSDに伴う片眼の視神経網膜炎を発症した患者が，経過中に末梢性顔面神経麻痺を生じた症例を経験したので，治療経過とともに報告する．CI症例患者：65歳，男性．主訴：全身倦怠感，左眼視野異常．現病歴：前立腺癌に対するホルモン療法（ビカルタミド内服）中．約C1カ月前から全身倦怠感を訴えて近医内科を受診．発熱は認めなかったが，白血球数，CRP濃度上昇を認めていた．原因検索目的で佐賀県医療センター好生館（以下，当院）内科を紹介受診した．造影CCTでは，前立腺癌の明らかな再発は認めず，両肺多発小結節，膵島周囲および腸間膜に多発リンパ節腫大を認めたため，診断目的でリンパ節生検の予定であった（図1a）．内科初診C3日後に左眼耳側視野障害を自覚し，近医眼科を受診，左視神経乳頭腫脹を指摘され，精査目的で当院眼科を紹介受診した．初診時眼所見：視力は右眼C0.8（1.5pC×sph＋1.75D（cylC.1.50DAx90°），左眼C0.4（0.8C×sph＋1.00D（cyl.0.50DAx100°）．眼圧は右眼C9mmHg，左眼C10mmHg．直接対光反射は両眼とも異常なく，相対的瞳孔求心路障害なし．濾胞性結膜炎および前房内炎症細胞浸潤を認めず．眼底検査で左眼視神経乳頭浮腫および両眼白色滲出性病変を下方アーケード血管周辺に認め，光干渉断層計（opticalCcoherenceCtomog-raphy：OCT）で乳頭黄斑部間の網膜浮腫，漿液性網膜.離を認めた（図2a,b,3）．硝子体中の炎症細胞浸潤は認めず．中心フリッカー値（criticalC.ickerfrequency：CFF）は右眼37CHz，左眼C30CHzと左眼低下を認めた．動的視野検査では左眼のCMariotte盲点の拡大と孤立暗点を認めた（図4）．初診時全身所見：体温C36.0℃．脈拍C92回/分．血圧C155/105CmmHg．1週間前よりロキソプロフェンC60Cmgおよびトラマドール塩酸塩C37.5Cmg，アセトアミノフェンC325Cmg内服中で発熱は認めず．触診上，頭頸部リンパ節は認めなかったが，右腋窩に発赤を伴わない類円型リンパ節腫脹（33C×13mm）を認めた（図1b）．血液検査：WBC19,000/μl（neut73.5％，eosino1.0％，Cbaso1.9％，mono9.5％，lymph15.0％），RBC399万/μl，CPlt24.5万/μl，総蛋白C6,3Cg/dl，尿素窒素C8.9Cmg/dl，クレアチニンC0.92Cmg/dl,CCRP19.17Cmg/dl，アスパラギン酸アミノトランスフェラーゼC41CU/l，アラニンアミノトランスフェラーゼC30CU/l，乳酸脱水素酵素C352CU/l，sIL-2R987U/ml．感染症抗体：B型肝炎ウイルス抗体（C.），C型肝炎ウイルス抗体（C.），ヒトCT細胞白血病ウイルス抗体（C.），ヒト免疫不全ウイルス抗体（C.），梅毒定性検査（C.）．髄液検査所見：色調は無色，性状水様透明，細胞数C10/μl，lymph41.0％，糖C61.0Cmg/dl，蛋白C43Cmg/dl，ミエリン塩基性蛋白C43Cmg/dl．経過：ネコを飼育しており，発症C4週間前に右手を噛まれていたことからCCSDを疑い，内科主治医と相談しドキシサイクリン（100Cmg/日）内服を開始した．リンパ節生検予定のため，ステロイド内服は行わなかった．内服開始C4日後に全身倦怠感の改善，食欲回復あり．リンパ節腫脹の新規出現なく，腋窩リンパ節縮小を認め，眼底所見は視神経乳頭腫脹の軽減および網膜白色滲出性病変の消退を認めた．同時期より左閉眼障害，左口角下垂を認め，脳神経内科受診し，頭部造影CMRIおよび髄液検査施行．顔面神経分枝の走行部位に一致した造影増強効果のある耳下腺リンパ節をC2カ所認めた（図5）．柳原法による顔面神経麻痺スコアはC24/40程度．末梢性顔面神経麻痺の診断でプレドニン（30Cmg/日）を内服，その後漸減した．また，Bell麻痺の可能性も考慮し，アシクロビル（1,000mg/日）をC1週間内服した．顔面神経麻痺症状は治療開始後C1カ月で軽快し，ドキシサイクリン内服開始C3週間後には眼底所見も改善した．免疫蛍光抗体法でCB.Chense-lae抗体を測定し，IgM陰性，IgG1,024倍であった．内服中止C1カ月後には左眼視力はC0.6（1.2C×sph＋1.50D（cyl.1.25DAx110°）と改善し，視神経乳頭浮腫および漿液性網膜.離の消退を認め，動的視野検査でCMariotte盲点は縮小し，孤立暗点は消失した（図1c,d,2,3）．CII考按CSDはグラム陰性桿菌であるCB.henselaeの接触感染により発症する．その感染経路はネコを含む動物の引っかき傷や咬傷，ネコノミから感染した報告もある1）．接触後C2週間以内に発赤や丘疹，膿疱を伴い，1カ月以内で所属リンパ節が図1初診時の胸腹部造影（a）と右腋窩部エコー（b）両肺の多発小結節および腸間膜に多数のリンパ節腫脹を認めた．右腋窩に類円型リンパ節腫脹（33C×13mm）を認めた．図2初診時眼底写真（a,b）と治療後15日（c），治療後1カ月半（d）の眼底写真a,b：左眼視神経乳頭浮腫および両眼下方アーケード血管周囲の白色滲出性病変を認めた．Cc,d：治療後は黄斑部周囲に星芒状白斑（C.）を認め，その後左眼視神経乳頭浮腫の改善を認めた．図3初診時（左）と治療後1カ月半（右）のOCT左眼視神経乳頭黄斑部間の網膜浮腫および中心窩に及ぶ漿液性網膜.離を認め，治療後はほぼ正常化した．図4初診時（左）と治療後1カ月（右）の動的視野検査左眼CMariotte盲点の拡大と上方の孤立暗点を認めたが，治療後に改善を認めた．腫脹する．自覚症状としては，発熱や頭痛，全身倦怠感を伴うことが多いとされる4,5）．CSDに付随する神経学的合併症としては，急性脳症がもっとも多くC2.3％であり，成人例に多く，てんかん発作，小脳失調，脊髄炎，聴覚障害などの症状の報告がある4）．本症例のように顔面神経麻痺を併発したCCSDの症例報告はまれであり，成人の報告は海外も含めて数例に留まる1.3）．正確な病因は不明であるが，発症機序として耳下腺リンパ節周囲の顔面神経分枝への直接的圧迫または炎症波及の可能性が疑われている6,7）．本症例では，ドキシサイクリンを投与し，全身倦怠感や腋窩リンパ節腫脹の改善をみた内服開始C4日後に顔面神経麻痺を生じている．造影CMRI検査で，左耳下腺図5頭部造影MRI左耳下腺リンパ節の造影増強効果をC2カ所認めた（C.）．リンパ節の造影増強効果をC2カ所認めており，末梢の顔面神経走行に一部接していた．この所見が顔面神経麻痺の直接の原因であるかは不明であるが，その後ステロイド内服で改善したことから，過去の報告にもあるように，今回の顔面神経麻痺の発症には炎症反応の関与が強く疑われた7）．末梢性顔面神経麻痺に対する治療として，Bell麻痺の可能性も考慮して治療ガイドラインに従ってアシクロビルの投与を併用した．観察期間中にCHunt症候群に認めるヘルペス疹は認めていない．Bell麻痺では膝神経節から末梢部でCMRI造影増強効果を認めるとの報告もある8）．しかしながら本症例では，患側顔面神経で同様の造影増強効果は指摘されなかった．眼症状は急性濾胞性結膜炎を併発するCParinoud症候群のほか，星芒状白斑，網膜静脈閉塞，ぶどう膜炎などがあり，視神経網膜炎が併発する症例は全体の2％未満とされる9.11）．視神経網膜炎の鑑別疾患としてはCVogt-小柳-原田病やサルコイドーシス，結核や梅毒をはじめとした感染症があげられる．本症例では前眼部の炎症所見を認めず，髄液細胞増多や胸部CCTで肺門部リンパ節腫脹を認めなかったこと，感染症検査が陰性であったことから鑑別疾患を否定した．sIL-2Rが高値であったが，感染症や自己免疫疾患などでも高値を示すため，悪性リンパ腫を含む血液疾患を積極的に疑うほどの数値ではなかった12）．問診で発症C4週間前に飼いネコに噛まれており，腋窩リンパ節腫脹，特徴的な視神経網膜炎に加え，血液検査で炎症反応上昇を認めたことからCCSDを疑った．確定診断には抗体価測定が有用とされている．判定には約2週間を要するため，本症例のように視力低下がある場合には，検査結果を待たずに治療を行う．免疫蛍光抗体法を用いた単一血清検査でCIgM20倍以上またはCIgG512倍以上，ペア血清でCIgGがC4倍以上の変動の場合に陽性である13）．今回の症例では，B.ChenselaeIgMは陰性であったが，発症C3カ月以内のCIgM陽性率は約C14.50％と低い14,15）．健常人ではCB.ChenselaeIgGは最大C256倍まで上昇することが報告されており，単一血清ではC512倍以上が診断基準となる4）．血清学的検査に加えて，最近では遺伝学的アプローチであるPCR（polymeraseCchainreaction）法によるCB.ChenselaeDNAの検出も補助診断として報告がある15,16）．本症例では前立腺癌治療中のため癌転移や悪性リンパ腫を疑い，当初リンパ節生検が検討されたが，病変が深部かつ微細であることや，内服加療中に腋窩リンパ節が縮小したため摘出は見送られた．診断がむずかしい場合にはリンパ節生検を行い，腫瘍性疾患の鑑別を行うことが必要となる．臨床症状の重いCCSD治療では，第C3世代セフェム，アジスロマイシン，エリスロマイシン，ゲンタマイシン，テトラサイクリン，リファンピシンなどが良好な感受性を示す17）．視神経乳頭への病変を認めた場合には炎症による不可逆性の変化を避ける目的でステロイド内服を併用する報告も多い18）．本症例ではネコとの接触歴，全身所見および眼所見から総合的にCCSDと判断し，先行的にドキシサイクリンの投与を行った．経過中，末梢性顔面神経麻痺を併発したためにステロイド内服を行い，全身症状および眼症状の回復を得られた．その際，血清学的検査が診断に有用であった．CSDに伴う視神経網膜炎，顔面神経麻痺の合併した症例はこれまで報告がなく，本症例は非常にまれな症例と考えられた．文献1）余瀬まゆみ，西平修，井上定三ほか：猫ひっかき病による顔面神経麻痺の一例．FacialNResJpnC5：157-166,C19852）金谷浩一郎，波多野光紀：猫ひっかき病による顔面神経麻痺例．耳鼻臨床C92：31-35,C19993）大城聡，比嘉睦，太田孝男ほか：猫ひっかき病に末梢顔面神経麻痺を合併したC12歳，男児例．日本小児科学会雑誌C107：685-686,C20034）吉田博，草場信秀：ネコひっかき病─疫学と臨床─．感染症30：49-55,C20005）MurakamiK,TsukaharaM,TsuneokaHetal：CatscratchdiseaseCanalysisCofC130seropositiveCcases.CJCInfectCChe-motherC8：349-352,C20026）GanesanK,MizenK：Catscratchdisease：Anusualcauseoffacialpalsyandpartialptosis：casereport.JOralMax-illofacSurgC63：869-872,C20057）NakamuraCC,CInabaCY,CTsukaharaCKCetal：ACpediatricCcasewithperipheralfacialnervepalsycausedbyagranu-lomatouslesionassociatedwithcatscratchdisease.BrainDevC40：159-162,C20188）柳田昌宏：顔面神経の造影CMRI─第C2報─顔面神経麻痺患者の造影効果部位の検討．日本耳鼻科学会誌C96：1329-1339,C19939）KsiaaI,AbrougN,MahmoudAetal：UpdateonBarton-ellaneuroretinitis.JCurrOphthalmolC31：254-261,C201910）CelikerH,KazokogluH,EraslanMetal：Bartonellahense-laeCneuroretinitisCinCpatientsCwithoutCcatCscratch.CJpnJInfectDisC71：397-401,C201811）溝渕朋佳，天野絵梨，谷口義典ほか：ぶどう膜炎，視神経網膜炎，無菌性髄膜炎を呈した猫ひっかき病のC2例．日本内科学会雑誌C106：2611-2617,C201712）TsujiokaCT,CKishimotoCM,CKondoCTCetal：TheCimpactCofCserumsolubleinterleukin-2receptorlevelsonthediagno-sisCofCmalignantClymphoma.CKawasakiCMedCJC37：19-27,C201113）草場信秀，吉田博：猫ひっかき病におけるCBartonellahenselae抗体の経時的測定の臨床的意義─間接蛍光抗体法による検討─．感染症誌C75：557-561,C200114）BergmansCAM,CPeetersCMF,CSchellekenCJFCetal：PitfallsCandfallaciesofcatscratchdiseaseserology：evaluationofBartonellahenselae-basedindirectC.uorescenceassayandenzyme-linkedCimmunoassay.CJCClinCMicrobiolC35：1931-1937,C199715）ChondrogiannisaK,VezakisbA,DerpapasbMetal：Sero-negativeCcat-scratchCdiseasediagnosisedbyPCRdetectionCofBartonellaChenselaeCDNACinClymphCnodeCsamples.CBrazCJInfectDisC16：96-99,C201216）FukusimaCA,CYasuokaCM,CTsukaharaCMCetal：ACcaseCofCcatscratchdiseaseneuroretinitiscin.rmedbypolymerasechainreaction.JpnJOphthalmolC47：405-408,C200317）DolanCMJ,CWongCMT,CRegneryCRLCetal：SyndromeCofCRochalimaeaChenselaeCadenitisCsuggestingCcatCscratchCdis-ease.AnnInternMedC118：331-336,C199318）小林かおり，古賀隆史，沖輝彦ほか：猫ひっかき病の眼底病変．日眼会誌C107：99-104,C2003＊＊＊

———————————————————————-Page1（117）11630910-1810/08/\100/頁/JCLSあたらしい眼科25（8）：11631166，2008cはじめにネコひっかき病（catscratchdisease：CSD）は，グラム陰性桿菌であるBartonellahenselaeの感染により惹起される疾患であり，ネコのノミが中間ベクターとして考えられている．CSDは若年者での報告が多く，秋から冬にかけて発症し，温暖地域に好発するといわれている．多くの症例では，発熱，リンパ節腫脹，皮膚症状といった全身症状を呈するが，眼症状を伴うことも知られている．今回筆者らは視神経網膜炎を発症し，B.henselae抗体が陽性であったことよりCSDと診断した症例を経験したので報告する．I症例患者：31歳，女性．主訴：発熱，頭痛，左眼視力低下と眼痛．現病歴：平成18年11月1日より40℃以上の発熱，頭痛が出現，市販薬を内服するも改善なく，11月4日他院内科を受診し，アジスロマイシン，ロキソプロフェンナトリウム内服開始となる．11月6日再診時WBC（白血球）11,600/μl，CRP（C反応性蛋白）11.4mg/dlと上昇がみられた．11月9日再診時，CRPは改善しておりアジスロマイシン内服は中止，その頃から左眼違和感を自覚し，また左眼視力低下を自覚したため，翌日近医眼科を受診するも原因不明であ〔別刷請求先〕中島史絵：〒181-8611東京都三鷹市新川6-20-2杏林大学医学部眼科学教室Reprintrequests：ChikaeNakashima,M.D.,DepartmentofOphthalmology,KyorinUniversitySchoolofMedicine,6-20-2Shinkawa,Mitaka-shi,Tokyo181-8611,JAPAN視神経網膜炎を発症したネコひっかき病の1例中島史絵渡辺交世慶野博岡田アナベルあやめ杏林大学医学部眼科学教室NeuroretinitisinaCaseofCatScratchDiseaseChikaeNakashima,TakayoWatanabe,HiroshiKeinoandAnnabelleAyameOkadaDepartmentofOphthalmology,KyorinUniversitySchoolofMedicine今回，筆者らは急性期のネコひっかき病の1例を経験したので報告する．症例は，31歳，女性．発熱，頭痛に続く左眼視力低下と眼痛を自覚し，当科を紹介受診した．初診時の左眼矯正視力は0.08，前眼部から中間透光体にかけての異常はなかったが，左眼視神経乳頭上に白色の硝子体混濁と黄斑部の網膜下液がみられた．視野検査では左眼にMariotte盲点の拡大が検出され，蛍光眼底造影では視神経乳頭上の占拠性病変による低蛍光がみられた．経過中，黄斑部に星芒状滲出斑が出現したためネコひっかき病を疑いBartonellahenselae血清抗体価を測定し，クラリスロマイシン内服を開始した．B.henselaeに対する免疫グロブリンIgG，IgM抗体がともに上昇していたことよりネコひっかき病と確定した．治療開始後1カ月で左眼の視力は1.0へ回復し，視野もほぼ正常化した．Wereportacaseofacutecatscratchdisease（CSD）.Thepatient,a31-yaer-oldfemale,presentedwithreducedleftvisionandeyepainafterrecentlyexperiencingfeverandheadache.Herbest-correctedvisualacuitywas0.08OS.Theanteriorsegmentandocularmediawerenormalinthelefteye,butfunduscopydisclosedawhiteopacityoverlyingtheopticdisc,withsubretinaluidinthemacula.Anenlargedblindspotwasdetectedbyvisualeldtesting；uoresceinangiographyshowedtheopticdisctobeblockedbytheopacity.Sixdaysafterpre-sentation,maculastarchangesappearedandsystemicclarithromycinwasadministeredforasuspecteddiagnosisofCSD.Elevatedimmunoglobulin（Ig）GandIgMBartonellahenselaeantibodieswerelaterconrmed；recoveryofvisualacuityandvisualeldwereobservedby1month.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）25（8）：11631166,2008〕Keywords：ネコひっかき病，視神経網膜炎，バルトネラヘンセラ，星芒状滲出斑．catscratchdisease,neurore-tinitis,Bartonellahenselae,maculastar.———————————————————————-Page21164あたらしい眼科Vol.25，No.8，2008（118）り，11月13日他大学病院眼科を受診．両視神経炎疑いにて11月15日精査目的に当科紹介受診となる．既往歴：幼少期よりくも膜胞の指摘あり．生活歴：ペット飼育やネコとの接触歴はないが，平成18年7，8月にダニに刺傷されることが多かった．初診時眼所見：視力は右眼1.2（n.c.），左眼0.07（0.08×1.00）で，眼圧は右眼13mmHg，左眼11mmHgであった．直接対光反射は両眼とも異常はなかったが，左眼にはわずかながら相対的瞳孔求心路障害を認めた．前眼部・中間透光体の異常はなく，眼底は右眼は正常であったが，左眼は視神経乳頭上に白色綿状の硝子体混濁と黄斑部の網膜下液がみられた（図1，6）．蛍光眼底造影では，左眼視神経上に占拠性病変による低蛍光がみられたが，蛍光漏出はなかった（図2）．限界フリッカー値は右眼は異常なかったが，左眼は20Hz以下と低下しており，左眼動的視野検査にてMariotte盲点の拡大を含めた中心暗点が検出された（図3）．図1初診時眼底写真VD＝1.2（n.c.），VS＝（0.08）．左眼視神経乳頭上に白色綿状の硝子体混濁，黄斑部の網膜下液を認める．図2初診時蛍光眼底写真（HRA2）右：フルオレセイン蛍光造影，左：インドシアニングリーン蛍光造影．左眼視神経上に占拠性病変を認めたが，蛍光漏出はない．図3初診時（左）と治療後半年（右）の動的視野検査初診時は中心暗点の拡大を認めたが，治療後はほぼ正常化した．———————————————————————-Page3あたらしい眼科Vol.25，No.8，20081165（119）初診時全身所見：体温37.4℃，脈拍72回/分，血圧84/50mmHg，全身に明らかなリンパ節腫脹はなかった．血液検査所見：Hb（ヘモグロビン）9.0g/dl，RBC（赤血球）447万/μl，Plt（血小板）20.1万/μl，WBC7,300/μl（seg63.6%，eosin1.6%，baso0.0%，mono7.8%，lymph27.1%），血沈1時間値84mm，2時間値118mm，AST（アスパラギン酸・アミノ基転移酵素）34IU/l，ALT（アラニン・アミノ転移酵素）62IU/l，CRP2.4mg/dl，Ig（免疫グロブリン）G2,315mg/dl，CH5080.6IU/ml，RF10IU/ml未満，b-Dグルカン（），エンドトキシン（）．感染症抗体：梅毒定性検査（），HCV（C型肝炎ウイルス）抗体（），HIV（ヒト免疫不全ウイルス）抗体（），CMV（サイトメガロウイルス）IgM（），CMVIgG（＋），マイコプラズマ抗体（），オウム病抗体（），EBV（Epstein-Barrウイルス）IgM（），EBVIgG（＋），VZV（水痘・帯状疱疹ウイルス）IgG（＋），HTLV（ヒトT細胞白血病ウイルス）-1抗体（），トキソプラズマ抗体（）．心電図：異常なし．画像検査：頭部CT（コンピュータ断層撮影）では前頭葉から側頭葉にかけて低吸収域があり，眼窩部MRI（磁気共鳴画像）では左眼視神経乳頭部に浮腫がみられた．胸部X線上異常はなかったが，腹部超音波では脾腫，脾臓内に低吸収域を認めた．また，腹部骨盤CTでは中等度の脾腫がみられた．培養：血液・尿とも細菌，真菌は検出されなかった．経過：自然経過観察にて視神経上の混濁および黄斑部の網膜下液は減少傾向を示した．初診後6日目に星芒状滲出斑が出現し（図4），ネコひっかき病を疑い，クラリスロマイシンの内服の開始と同時にBartonella血清抗体価を測定した．免疫蛍光抗体法（IFA）で測定したところ，結果はB.hense-laeIgM128倍（基準値16倍未満），B.henselaeIgG256倍（基準値64倍未満），B.quintanaIgM20倍未満（基準値16倍未満），B.quintanaIgG64倍（基準値64倍未満）であったことより，ネコひっかき病と診断した．眼所見はその後も改善傾向を示し（図5），左眼視力は（1.0）に改善，視野検査もほぼ正常となり（図3），OCT（光干渉断層計）上も黄斑部の網膜下液の減少を認めた（図7）．抗生物質開始4カ月後のB.henselae抗体価は酵素抗体法（EIA）で測定したところ，IgG1,024倍と高値であったが，IgM20倍未満と陰性化した．II考按CSDはネコとの接触や咬傷の既往歴と関連があり，発熱，頭痛，倦怠感，食欲不振，皮膚症状，リンパ節腫脹などの全身症状を呈する疾患である．眼所見を伴うこともあり，Par-inaud症候群が有名である．Parinaud症候群とはリンパ節図4初診後6日の左眼眼底写真黄斑に星芒状滲出斑を認めた．図5治療後1カ月の左眼眼底写真VS＝（1.2）．視神経乳頭上の混濁，網膜下液はほとんど消失した．図6初診時の左眼OCT網膜下液の貯留を認める．図7治療後半年の左眼OCT網膜下液は減少した．———————————————————————-Page41166あたらしい眼科Vol.25，No.8，2008（120）腫脹に急性濾胞性結膜炎を呈するものであるが，今回の症例ではそのような所見はなかった．その他網脈絡膜炎，視神経乳頭浮腫，星芒状滲出斑，網膜動静脈閉塞などがあり，視神経網膜炎は12%に発症したとの報告がある1）．本症例は明らかなネコとの接触はなかったが，ダニの刺傷歴はあった．Solleyらは24例中2例でネコとの接触がなかったがCSDと診断した症例を報告している2）．また，CunninghamらはネコのノミからB.henselaeが検出されていることからノミはベクターとして考えられると報告している3）．イヌなどネコ以外の動物と接触し，それらの動物よりB.henselaeが検出されたと報告4）されていることより，今回の症例はダニを介したB.henselaeの感染であった可能性も考えられる．本症例では，全身症状として弛張熱を呈したが，CSDに伴う発熱として藤井ら5）や萎澤ら6）も弛張熱を呈した後に網脈絡膜炎を生じ，B.henselae抗体が陽性であったことからCSDと診断した症例を報告しており，特徴的な臨床経過の一つと思われた．CSDの診断方法としては，B.henselae抗体価測定，リンパ節生検，髄液PCR（polymerasechainreaction）による細菌の検出などがある．抗体価測定は簡便であり，この検査法が普及したことよりCSDの診断率は向上した．ただし，非典型的な所見を伴っていたが抗体価が陽性であったためCSDと診断した症例もあり，そういった症例では特異性の高い検査の検討も必要である．抗体価測定には，EIAとIFAの2種類がある．EIAではIgG抗体価64倍以上，IgM抗体価20倍以上であった場合を陽性としており，IFAでは急性期においてIgM抗体陽性，IgG抗体価が1：256以上，急性期・回復期ペア血清で4倍以上の抗体上昇のいずれかを認めた場合を陽性としている．本症例では治療前はIgG，IgM抗体とも陽性であり，治療後4カ月目の測定ではIgG抗体は高値のままであったが，IgM抗体は陰性化した．これは本症例がCSDの急性期であったためと考えられる．一方，Rothovaらは全例ともIgMが陰性であったがIgGが高値であった症例を報告していること9）や，CSDの眼症状は全身症状を呈した後しばらく経ってから生じることが多いことより，感染の晩期に生じるのではないかと考えられている．そのため，眼症状はB.henselae自体の直接の感染によって発症するのではなく，何らかの免疫反応が関連して発症する可能性も推測されている．しかし，今までの報告のなかにもIgMが高値であったのちに陰性化した急性期の報告もあり68），CSDの眼症状は晩期だけでなく急性期にも生じることがあると考えられる．CSDは一般的に予後良好な疾患であり，自然治癒することが多いと考えられているが，抗生物質やステロイドの使用で病期が短縮することがある2,6,7）．抗生物質としてはニューキノロン，マクロライド，テトラサイクリン，ペニシリンなどさまざまなものが報告がされているが，効果的な薬剤あるいは治療期間についてはまだはっきりとした報告がない．また，抗結核薬の併用が有効であったとの報告2）や，抗炎症を目的としてステロイドの併用が有効であったとの報告がある4,8,10）．しかし，依然として確立された治療法は現在のところなく予後不良例の報告2）もある．予後不良例では，血管閉塞症などの合併症を生じていることが多い．当施設でも治療に抵抗し，中心暗点が残存したため視力予後が不良であった症例を経験している11）．B.henselae抗体価測定の普及によりCSDと診断された症例は増加しているため，今後さらなる治療法の検討が必要と考える．文献1）川野庸一，山本正洋：ネコひっかき病の眼病変．眼科44：1099-1105,20022）SolleyWA,MartinDF,NewmanNJetal：Catscratchdiseaseposteriorsegmentmanifestation.Ophthalmology106：1546-1553,19993）CunninghamET,KoehlerJE：OcularBartonellosis.AmJOphthalmol130：340-349,20004）山之内寛嗣，泉川欣一，久松貴ほか：犬が感染源と考えられたBartonellahenselae感染症の1例．感染症学雑誌78：270-273,20045）藤井寛，清水浩志，阿部祥子ほか：弛張熱と眼底隆起性病変を伴う網脈絡膜炎を認めた猫ひっかき病の女児例．小児科臨床57：1012-1016,20046）萎澤幸恵，酒井勉，永井祐喜子ほか：Bartonellahenselae感染による視神経網膜炎の1例．眼科47：987-992,20057）辰巳和弘，佐々由季生，三松栄之ほか：猫ひっかき病に伴う両眼の視神経網膜炎の1例．眼科42：213-217,20008）石田貴美子，猪俣孟，藤原恵理子ほか：視神経網膜炎を伴った猫ひっかき病の1例．臨眼54：1503-1507,20009）RothovaA,KerkhoF,HooftHJetal：Bartonellaserolo-gyforpatientswithintraocularinammatorydisease.Ret-ina18：348-353,199810）北善幸，竹内忍：猫ひっかき病による視神経網膜炎の臨床経過．眼科47：1119-1124,200511）宮本裕子，河原澄枝，岡田アナベルあやめほか：両眼の前眼部炎症および視神経乳頭炎を呈したネコひっかき病の1例．臨眼54：792-796,2001＊＊＊