あたらしい眼科

《原著》あたらしい眼科38（2）：214.219，2021c視神経網膜炎治療中に末梢性顔面神経麻痺を伴った成人ネコひっかき病の1例髙木宣典＊1佐々由季生＊1清水瑞己＊1髙木由貴＊2三根正＊2永岡信一郎＊3松石英城＊1上床希久＊1高島洋＊1西原雄之介＊1相部仁＊1園田康平＊4江内田寛＊2＊1佐賀県医療センター好生館眼科＊2佐賀大学大学院医学系研究科眼科学＊3永岡眼科医院＊4九州大学大学院医学研究院眼科学分野CNeuroretinitisinaCaseofCatScratchDiseasewithPeripheralFacialNerveParalysisNorifumiTakaki1）,YukioSassa1）,TamamiShimizu1）,YukiTakaki2）,TadashiMine2）,ShinichiroNagaoka3）,HidekiMatsuishi1）,KikuUwatoko1）,HiroshiTakashima1）,YunosukeNishihara1）,HitoshiAibe1）,Koh-HeiSonoda4）CandHiroshiEnaida2）1）DepartmentofOphthalmology,Saga-kenMedicalCentreKoseikan,2）DepartmentofOphthalmology,SagaUniversityGraduateSchoolofMedicine,3）NagaokaEyeClinic,4）DepartmentofOphthalmology,GraduateSchoolofMedicalSciences,KyushuUniversityC視神経網膜炎を伴ったネコひっかき病治療中に顔面神経麻痺を伴ったC1例を経験したので報告する．症例はC65歳，男性．全身倦怠感，多発リンパ節腫脹を認めた．経過中に左眼耳側視野障害を自覚し，佐賀県医療センター好生館眼科紹介受診．初診時視力右眼（1.2），左眼（0.8）．左視神経乳頭腫脹および同部位より中心窩へ連続する漿液性網膜.離を認めた．発症C4週間前にネコにかまれており，腋窩リンパ節腫脹に加えて，炎症反応が強かったためネコひっかき病を疑い，ドキシサイクリン内服開始．治療C4日後に左末梢性顔面神経麻痺を発症したため，プレドニゾロン内服を追加した．Bartonellahenselae血清抗体価を測定し，IgG抗体がC1,024倍と上昇していたためネコひっかき病と診断した．治療後，視神経乳頭腫脹，視野障害および顔面神経麻痺の改善を認めた．ネコひっかき病に視神経網膜炎と顔面神経麻痺を併発したまれな症例であった．CPurpose：Cat-scratchdisease（CSD）isCaCself-limitingCinfectiousCdiseaseCcharacterizedCwithClymphadenopathyCinCaCpatientCwithCaChistoryCofCcatCcontact.CCSDCwithCfacialCnerveCparalysisCisCveryCrare.CSubjectsandmethods：CHerewereportthecaseofa64year-oldmalewithprolongedgeneralfatigue.LaboratorytestsexhibitedelevatedwhitebloodcellcountsandahighC-reactiveproteinvalue.MultiplemesentericlymphadenopathywassuspectedasCmalignantClymphomaCorCmetastasisCofCprostateCtumorCtreatedCwithCanti-androgenCagent.CAClymphCnodeCbiopsyCwasCexpectedCtoCcon.rmCtheCdiagnosis.CTheCpatientCalsoChadCaCvisualC.eldCabnormalityCinCtheCleftCeye,CandCwasCreferredCtoCourChospital.CFundusCexaminationCrevealedCopticCneuroretinitisCinCtheCleftCeye.CGoldmannCperimeterCexaminationCrevealedCtheCexpansionCofCtheCMarriottCblindCspotCandCparafovealCsmallCscotomasCinCtheCleftCeye.CHeChadahistoryofacatbite4-weeksbeforetheonsetoftheclinicalsigns.SerumIgGtiterforBartonellahenselaebacteriawaspositive.Results：Oraldoxycyclinetreatmentwasstarted.Fourdaysaftertheinitiationoftreatment,facialCnerveCparalysisCinCtheCleftCsideCwasCobserved.CMagneticCresonanceCimagingCidenti.edCtwoCenhancedCparotidClymphCnodesCaroundCtheCfacialCnerveCbranches.CPrednisoloneCwasCaddedCforCseveralCweeks,CwhichCresultedCinCaCgoodclinicalresponse.Atfollow-up,thepatientwaswithoutsymptomsorsignsofthedisease.Theabnormalvisu-alC.eldandfacialnerveparalysiswasimprovedafterthetreatments.Conclusions：ThisistheC.rstreportaboutaCSDCcaseCwithCbothCopticCneuroretinitisCandCperipheralCfacialCnerveCparalysis.CHistoryCofCanimalCcontact,CregionalClymphadenopathyandopticneuroretinitisremindedusoftheCSD.Serologicaltestingwashelpfulforthediagnosis.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）38（2）：214.219,C2021〕〔別刷請求先〕髙木宣典：〒840-8571佐賀市嘉瀬町中原C400佐賀県医療センター好生館眼科Reprintrequests：NorifumiTakaki,DepartmentofOphthalmology,Saga-kenMedicalCentreKoseikan,400Nakabaru,Kase-machi,Sagacity840-8571,JAPANC214（98）Keywords：ネコひっかき病，視神経網膜炎，顔面神経麻痺，多発リンパ節腫脹．catscratchdisease,opticneuro-retinitis,facialnerveparalysis,multiplelymphadenopathy.Cはじめにネコひっかき病（catCscratchdeisease：CSD）はネコを含む動物の引っかき傷や咬傷などによりCBartonellaChenselaeが感染することで発症する．所属リンパ節腫大や発熱を主徴とし，軽症例は自然軽快する．CSDに伴う眼合併症としてはCParinoud結膜炎，視神経網膜炎，前部ぶどう膜炎などであるが，発症の頻度は低く，視神経網膜炎はCCSDの約C1.2％である．CSDに伴う顔面神経麻痺の報告はさらにまれであり1.3），視神経網膜炎と合併した報告はない．今回，筆者らは，CSDに伴う片眼の視神経網膜炎を発症した患者が，経過中に末梢性顔面神経麻痺を生じた症例を経験したので，治療経過とともに報告する．CI症例患者：65歳，男性．主訴：全身倦怠感，左眼視野異常．現病歴：前立腺癌に対するホルモン療法（ビカルタミド内服）中．約C1カ月前から全身倦怠感を訴えて近医内科を受診．発熱は認めなかったが，白血球数，CRP濃度上昇を認めていた．原因検索目的で佐賀県医療センター好生館（以下，当院）内科を紹介受診した．造影CCTでは，前立腺癌の明らかな再発は認めず，両肺多発小結節，膵島周囲および腸間膜に多発リンパ節腫大を認めたため，診断目的でリンパ節生検の予定であった（図1a）．内科初診C3日後に左眼耳側視野障害を自覚し，近医眼科を受診，左視神経乳頭腫脹を指摘され，精査目的で当院眼科を紹介受診した．初診時眼所見：視力は右眼C0.8（1.5pC×sph＋1.75D（cylC.1.50DAx90°），左眼C0.4（0.8C×sph＋1.00D（cyl.0.50DAx100°）．眼圧は右眼C9mmHg，左眼C10mmHg．直接対光反射は両眼とも異常なく，相対的瞳孔求心路障害なし．濾胞性結膜炎および前房内炎症細胞浸潤を認めず．眼底検査で左眼視神経乳頭浮腫および両眼白色滲出性病変を下方アーケード血管周辺に認め，光干渉断層計（opticalCcoherenceCtomog-raphy：OCT）で乳頭黄斑部間の網膜浮腫，漿液性網膜.離を認めた（図2a,b,3）．硝子体中の炎症細胞浸潤は認めず．中心フリッカー値（criticalC.ickerfrequency：CFF）は右眼37CHz，左眼C30CHzと左眼低下を認めた．動的視野検査では左眼のCMariotte盲点の拡大と孤立暗点を認めた（図4）．初診時全身所見：体温C36.0℃．脈拍C92回/分．血圧C155/105CmmHg．1週間前よりロキソプロフェンC60Cmgおよびトラマドール塩酸塩C37.5Cmg，アセトアミノフェンC325Cmg内服中で発熱は認めず．触診上，頭頸部リンパ節は認めなかったが，右腋窩に発赤を伴わない類円型リンパ節腫脹（33C×13mm）を認めた（図1b）．血液検査：WBC19,000/μl（neut73.5％，eosino1.0％，Cbaso1.9％，mono9.5％，lymph15.0％），RBC399万/μl，CPlt24.5万/μl，総蛋白C6,3Cg/dl，尿素窒素C8.9Cmg/dl，クレアチニンC0.92Cmg/dl,CCRP19.17Cmg/dl，アスパラギン酸アミノトランスフェラーゼC41CU/l，アラニンアミノトランスフェラーゼC30CU/l，乳酸脱水素酵素C352CU/l，sIL-2R987U/ml．感染症抗体：B型肝炎ウイルス抗体（C.），C型肝炎ウイルス抗体（C.），ヒトCT細胞白血病ウイルス抗体（C.），ヒト免疫不全ウイルス抗体（C.），梅毒定性検査（C.）．髄液検査所見：色調は無色，性状水様透明，細胞数C10/μl，lymph41.0％，糖C61.0Cmg/dl，蛋白C43Cmg/dl，ミエリン塩基性蛋白C43Cmg/dl．経過：ネコを飼育しており，発症C4週間前に右手を噛まれていたことからCCSDを疑い，内科主治医と相談しドキシサイクリン（100Cmg/日）内服を開始した．リンパ節生検予定のため，ステロイド内服は行わなかった．内服開始C4日後に全身倦怠感の改善，食欲回復あり．リンパ節腫脹の新規出現なく，腋窩リンパ節縮小を認め，眼底所見は視神経乳頭腫脹の軽減および網膜白色滲出性病変の消退を認めた．同時期より左閉眼障害，左口角下垂を認め，脳神経内科受診し，頭部造影CMRIおよび髄液検査施行．顔面神経分枝の走行部位に一致した造影増強効果のある耳下腺リンパ節をC2カ所認めた（図5）．柳原法による顔面神経麻痺スコアはC24/40程度．末梢性顔面神経麻痺の診断でプレドニン（30Cmg/日）を内服，その後漸減した．また，Bell麻痺の可能性も考慮し，アシクロビル（1,000mg/日）をC1週間内服した．顔面神経麻痺症状は治療開始後C1カ月で軽快し，ドキシサイクリン内服開始C3週間後には眼底所見も改善した．免疫蛍光抗体法でCB.Chense-lae抗体を測定し，IgM陰性，IgG1,024倍であった．内服中止C1カ月後には左眼視力はC0.6（1.2C×sph＋1.50D（cyl.1.25DAx110°）と改善し，視神経乳頭浮腫および漿液性網膜.離の消退を認め，動的視野検査でCMariotte盲点は縮小し，孤立暗点は消失した（図1c,d,2,3）．CII考按CSDはグラム陰性桿菌であるCB.henselaeの接触感染により発症する．その感染経路はネコを含む動物の引っかき傷や咬傷，ネコノミから感染した報告もある1）．接触後C2週間以内に発赤や丘疹，膿疱を伴い，1カ月以内で所属リンパ節が図1初診時の胸腹部造影（a）と右腋窩部エコー（b）両肺の多発小結節および腸間膜に多数のリンパ節腫脹を認めた．右腋窩に類円型リンパ節腫脹（33C×13mm）を認めた．図2初診時眼底写真（a,b）と治療後15日（c），治療後1カ月半（d）の眼底写真a,b：左眼視神経乳頭浮腫および両眼下方アーケード血管周囲の白色滲出性病変を認めた．Cc,d：治療後は黄斑部周囲に星芒状白斑（C.）を認め，その後左眼視神経乳頭浮腫の改善を認めた．図3初診時（左）と治療後1カ月半（右）のOCT左眼視神経乳頭黄斑部間の網膜浮腫および中心窩に及ぶ漿液性網膜.離を認め，治療後はほぼ正常化した．図4初診時（左）と治療後1カ月（右）の動的視野検査左眼CMariotte盲点の拡大と上方の孤立暗点を認めたが，治療後に改善を認めた．腫脹する．自覚症状としては，発熱や頭痛，全身倦怠感を伴うことが多いとされる4,5）．CSDに付随する神経学的合併症としては，急性脳症がもっとも多くC2.3％であり，成人例に多く，てんかん発作，小脳失調，脊髄炎，聴覚障害などの症状の報告がある4）．本症例のように顔面神経麻痺を併発したCCSDの症例報告はまれであり，成人の報告は海外も含めて数例に留まる1.3）．正確な病因は不明であるが，発症機序として耳下腺リンパ節周囲の顔面神経分枝への直接的圧迫または炎症波及の可能性が疑われている6,7）．本症例では，ドキシサイクリンを投与し，全身倦怠感や腋窩リンパ節腫脹の改善をみた内服開始C4日後に顔面神経麻痺を生じている．造影CMRI検査で，左耳下腺図5頭部造影MRI左耳下腺リンパ節の造影増強効果をC2カ所認めた（C.）．リンパ節の造影増強効果をC2カ所認めており，末梢の顔面神経走行に一部接していた．この所見が顔面神経麻痺の直接の原因であるかは不明であるが，その後ステロイド内服で改善したことから，過去の報告にもあるように，今回の顔面神経麻痺の発症には炎症反応の関与が強く疑われた7）．末梢性顔面神経麻痺に対する治療として，Bell麻痺の可能性も考慮して治療ガイドラインに従ってアシクロビルの投与を併用した．観察期間中にCHunt症候群に認めるヘルペス疹は認めていない．Bell麻痺では膝神経節から末梢部でCMRI造影増強効果を認めるとの報告もある8）．しかしながら本症例では，患側顔面神経で同様の造影増強効果は指摘されなかった．眼症状は急性濾胞性結膜炎を併発するCParinoud症候群のほか，星芒状白斑，網膜静脈閉塞，ぶどう膜炎などがあり，視神経網膜炎が併発する症例は全体の2％未満とされる9.11）．視神経網膜炎の鑑別疾患としてはCVogt-小柳-原田病やサルコイドーシス，結核や梅毒をはじめとした感染症があげられる．本症例では前眼部の炎症所見を認めず，髄液細胞増多や胸部CCTで肺門部リンパ節腫脹を認めなかったこと，感染症検査が陰性であったことから鑑別疾患を否定した．sIL-2Rが高値であったが，感染症や自己免疫疾患などでも高値を示すため，悪性リンパ腫を含む血液疾患を積極的に疑うほどの数値ではなかった12）．問診で発症C4週間前に飼いネコに噛まれており，腋窩リンパ節腫脹，特徴的な視神経網膜炎に加え，血液検査で炎症反応上昇を認めたことからCCSDを疑った．確定診断には抗体価測定が有用とされている．判定には約2週間を要するため，本症例のように視力低下がある場合には，検査結果を待たずに治療を行う．免疫蛍光抗体法を用いた単一血清検査でCIgM20倍以上またはCIgG512倍以上，ペア血清でCIgGがC4倍以上の変動の場合に陽性である13）．今回の症例では，B.ChenselaeIgMは陰性であったが，発症C3カ月以内のCIgM陽性率は約C14.50％と低い14,15）．健常人ではCB.ChenselaeIgGは最大C256倍まで上昇することが報告されており，単一血清ではC512倍以上が診断基準となる4）．血清学的検査に加えて，最近では遺伝学的アプローチであるPCR（polymeraseCchainreaction）法によるCB.ChenselaeDNAの検出も補助診断として報告がある15,16）．本症例では前立腺癌治療中のため癌転移や悪性リンパ腫を疑い，当初リンパ節生検が検討されたが，病変が深部かつ微細であることや，内服加療中に腋窩リンパ節が縮小したため摘出は見送られた．診断がむずかしい場合にはリンパ節生検を行い，腫瘍性疾患の鑑別を行うことが必要となる．臨床症状の重いCCSD治療では，第C3世代セフェム，アジスロマイシン，エリスロマイシン，ゲンタマイシン，テトラサイクリン，リファンピシンなどが良好な感受性を示す17）．視神経乳頭への病変を認めた場合には炎症による不可逆性の変化を避ける目的でステロイド内服を併用する報告も多い18）．本症例ではネコとの接触歴，全身所見および眼所見から総合的にCCSDと判断し，先行的にドキシサイクリンの投与を行った．経過中，末梢性顔面神経麻痺を併発したためにステロイド内服を行い，全身症状および眼症状の回復を得られた．その際，血清学的検査が診断に有用であった．CSDに伴う視神経網膜炎，顔面神経麻痺の合併した症例はこれまで報告がなく，本症例は非常にまれな症例と考えられた．文献1）余瀬まゆみ，西平修，井上定三ほか：猫ひっかき病による顔面神経麻痺の一例．FacialNResJpnC5：157-166,C19852）金谷浩一郎，波多野光紀：猫ひっかき病による顔面神経麻痺例．耳鼻臨床C92：31-35,C19993）大城聡，比嘉睦，太田孝男ほか：猫ひっかき病に末梢顔面神経麻痺を合併したC12歳，男児例．日本小児科学会雑誌C107：685-686,C20034）吉田博，草場信秀：ネコひっかき病─疫学と臨床─．感染症30：49-55,C20005）MurakamiK,TsukaharaM,TsuneokaHetal：CatscratchdiseaseCanalysisCofC130seropositiveCcases.CJCInfectCChe-motherC8：349-352,C20026）GanesanK,MizenK：Catscratchdisease：Anusualcauseoffacialpalsyandpartialptosis：casereport.JOralMax-illofacSurgC63：869-872,C20057）NakamuraCC,CInabaCY,CTsukaharaCKCetal：ACpediatricCcasewithperipheralfacialnervepalsycausedbyagranu-lomatouslesionassociatedwithcatscratchdisease.BrainDevC40：159-162,C20188）柳田昌宏：顔面神経の造影CMRI─第C2報─顔面神経麻痺患者の造影効果部位の検討．日本耳鼻科学会誌C96：1329-1339,C19939）KsiaaI,AbrougN,MahmoudAetal：UpdateonBarton-ellaneuroretinitis.JCurrOphthalmolC31：254-261,C201910）CelikerH,KazokogluH,EraslanMetal：Bartonellahense-laeCneuroretinitisCinCpatientsCwithoutCcatCscratch.CJpnJInfectDisC71：397-401,C201811）溝渕朋佳，天野絵梨，谷口義典ほか：ぶどう膜炎，視神経網膜炎，無菌性髄膜炎を呈した猫ひっかき病のC2例．日本内科学会雑誌C106：2611-2617,C201712）TsujiokaCT,CKishimotoCM,CKondoCTCetal：TheCimpactCofCserumsolubleinterleukin-2receptorlevelsonthediagno-sisCofCmalignantClymphoma.CKawasakiCMedCJC37：19-27,C201113）草場信秀，吉田博：猫ひっかき病におけるCBartonellahenselae抗体の経時的測定の臨床的意義─間接蛍光抗体法による検討─．感染症誌C75：557-561,C200114）BergmansCAM,CPeetersCMF,CSchellekenCJFCetal：PitfallsCandfallaciesofcatscratchdiseaseserology：evaluationofBartonellahenselae-basedindirectC.uorescenceassayandenzyme-linkedCimmunoassay.CJCClinCMicrobiolC35：1931-1937,C199715）ChondrogiannisaK,VezakisbA,DerpapasbMetal：Sero-negativeCcat-scratchCdiseasediagnosisedbyPCRdetectionCofBartonellaChenselaeCDNACinClymphCnodeCsamples.CBrazCJInfectDisC16：96-99,C201216）FukusimaCA,CYasuokaCM,CTsukaharaCMCetal：ACcaseCofCcatscratchdiseaseneuroretinitiscin.rmedbypolymerasechainreaction.JpnJOphthalmolC47：405-408,C200317）DolanCMJ,CWongCMT,CRegneryCRLCetal：SyndromeCofCRochalimaeaChenselaeCadenitisCsuggestingCcatCscratchCdis-ease.AnnInternMedC118：331-336,C199318）小林かおり，古賀隆史，沖輝彦ほか：猫ひっかき病の眼底病変．日眼会誌C107：99-104,C2003＊＊＊

———————————————————————-Page1（107）15770910-1810/08/\100/頁/JCLSあたらしい眼科25（11）：15771579，2008cはじめに顔面神経麻痺による兎眼は，眼輪筋機能低下に伴う閉瞼機能不全と下眼瞼の下垂および外反によって発症する．眼科医による兎眼に対する治療はおもに点眼や眼軟膏などの内科的治療であるが，角膜表面の障害は慢性的に残存し，乾燥感や異物感の治療に難渋することも多い．眼輪筋麻痺によるlidwiping機能の破綻は角膜のバリア機能の減弱・喪失を意味し，慢性的な角膜上皮障害と角膜感染をひき起こすことがある1）．角膜白斑は慢性兎眼性角膜炎のみでも発症することがあるが，特に角膜感染例では感染が消退した後でも重篤な視力障害が残存する．このような角膜白斑に対し角膜移植を施行するにあたっては眼表面が良好な状態であることが望ましいが，眼表面と眼瞼は密接にかかわっているため，開閉瞼を含めた眼瞼機能が正常であることが必要とされる．今回筆者らは，顔面神経麻痺と兎眼に伴った感染性角膜炎後の角膜混濁に対し，lidloading法と下眼瞼形成術を施行す〔別刷請求先〕鹿嶋友敬：〒430-8558浜松市中区住吉2-12-12聖隷浜松病院眼形成眼窩外科Reprintrequests：TomoyukiKashima,M.D.,DepartmentofOculoplasticandOrbitalSurgery,SeireiHamamatsuHospital,2-12-12Sumiyoshi,Naka-ku,Hamamatsu-shi430-8558,JAPAN顔面神経麻痺形成術によって角膜混濁に対する角膜移植が施行できた1例鹿嶋友敬＊1嘉鳥信忠＊1柳田和夫＊2＊1聖隷浜松病院眼形成眼窩外科＊2やなぎだ眼科医院ACaseofKeratoplastyfollowingEyelidReconstructionforFacialNervePalsyTomoyukiKashima1）,NobutadaKatori1）andKazuoYanagida2）1）DepartmentofOculoplasticandOrbitalSurgery,SeireiHamamatsuHospital,2）YanagidaEyeClinic緒言：兎眼による角膜混濁などの視力障害には角膜移植が適応となるが，兎眼の改善が必要である．筆者らは顔面神経麻痺再建術で兎眼の改善が得られたため角膜移植が施行できた症例を報告する．症例：53歳，女性．18歳時に左顔面神経麻痺による兎眼を発症．2年前に角膜潰瘍を発症し視力は光覚弁となった．角膜移植には兎眼の改善が必要であることから顔面神経麻痺再建術を施行した．上眼瞼はgoldplateを瞼板に縫着し眼瞼挙筋腱膜で被覆した．下眼瞼は耳介軟骨を採取し，内眼角靱帯と眼窩外側縁より後方の骨膜に縫着，挙上させた．結果：術翌日より閉瞼可能となり，整容的にも満足が得られた．3カ月後に角膜移植と白内障手術を施行し矯正視力（1.0）に改善した．考按：顔面神経麻痺による兎眼患者に対して手術を施行することで角膜障害のリスク自体を低下させることができた可能性がある．眼科医こそ眼表面の改善のために再建術を考慮すべきと考えられた．Lagophthalmoscausesvisualimpairment,followedbyinfection.Wereportapatientwithlagophthalmoswhorecoveredfollowingeyelidreconstruction.Shewasabletoundergocornealkeratoplastyafterresolutionofthelagophthalmos.Thepatient,a53-year-oldfemale,presentedwitha35-yearhistoryofleftfacialpalsy.Visualacu-itywaslightperception,asaresultofcornealinfection.Wetransplantedgoldplatetothetarsusoftheuppereye-lid；earcartilage,anchoredtothemedialcanthaltendonandperiosteumofthelateralrim,wasusedtoxandliftthelowereyelid.Thepatientwasabletoclosetheeyeonthefollowingday.Cosmeticsatisfactionwasachieved.Keratoplastyandcataractsurgerywerethenperformed,afterwhichthecorrectedvisualacuityimprovedto20/20.Thereconstructionoflagophthalmosdecreasestheriskofcornealdamage.Thepresentcasesuggeststhatsurgicalreconstructionoflagophthalmosisrecommended,inordertoprotecttheocularsurface.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）25（11）：15771579,2008〕Keywords：顔面神経麻痺，兎眼，角膜移植，再建術，lidloading法．facialnervepalsy,lagophthalmos,kerato-plasty,reconstruction,lidloadingmethod.———————————————————————-Page21578あたらしい眼科Vol.25，No.11，2008（108）ることで兎眼の改善が得られたため，角膜移植を施行し良好な視力回復が得られた症例を報告する．I症例症例は53歳，女性．18歳時に脳腫瘍手術を施行され，その後左顔面神経麻痺による兎眼を発症した．兎眼性角膜炎に対し点眼や軟膏点入による加療を行っていたが，2年前に真菌性角膜潰瘍を発症した．角膜潰瘍は抗真菌薬で軽快したが，角膜混濁が残存し視力障害をきたした．兎眼があり角膜移植は適応外であったため，兎眼の改善とその後の角膜移植を目的に聖隷浜松病院眼形成眼窩外科を紹介受診となった．初診時，左眼矯正視力は光覚弁であった．顔面神経本幹の完全麻痺による眉毛下垂，上眼瞼皮膚弛緩を認めた．強閉瞼で閉瞼不全と下眼瞼下垂および外反のため，角膜中央部で4mmの兎眼を呈し，通常の瞬目では強度の閉瞼不全を起こしていた．細隙灯顕微鏡所見では，角膜全体に及ぶ新生血管侵入と実質混濁，乾燥による強度の結膜充血がみられた（図1）．術前に重りを上眼瞼に貼布し，十分な開閉瞼機能の獲得に最適な重量と思われた1.4gのgoldplateを選択した．手術は全身麻酔下で施行した（図2）．上眼瞼は重瞼線に沿って25mm幅で皮膚切開ののち，眼輪筋と瞼板前面のleva-toraponeurosisを切開し瞼板に到達した．そこから尾側に瞼板とaponeurosisの間を離，頭側にMuller筋とlevatoraponeurosisの間を離しgoldplate移植のための空間を作製した．Goldplateは眼瞼の形状に合わせて弯曲させた．これを瞼板に7-0ナイロン糸で縫着し，levatoraponeurosisでその前方を被覆した．睫毛内反の予防のため睫毛側皮下と瞼板を縫着した．下眼瞼の下垂・外反には，睫毛下2mmで25mmの幅で皮膚切開し瞼板まで到達した後lowereyelidretractorsを露出し，瞼板との境界で切離し，そのまま下方へ結膜から離した．耳介軟骨の一部を30×5mmで採取し，内側はmedialcanthaltendonに，外側は眼窩外側縁より2mm後方の骨膜に5-0ナイロン糸で縫着した．瞼板と耳介軟骨，lowereyelidretractorsと耳介軟骨を7-0ナイロン糸で固定した．最後に皮膚を縫合した．II結果術翌日からgoldplateによって上眼瞼が容易に降下し，下眼瞼下垂も矯正されたため，強閉瞼せずとも平常の瞬目でも完全閉瞼が得られ，兎眼は消失した．これらに伴い術1カ月図2手術所見（上：頭側，右：耳側）左上：上眼瞼切開の後，Muller筋と挙筋腱膜を離．右上：aponeurosisの後方にgoldplateを移植する．左下：耳介軟骨採取．右下：耳介軟骨をmedialcanthaltendonと眼窩外壁骨膜へ縫着．図1初診時写真上：開瞼時．左側眉毛下垂，下眼瞼下垂および外反症による下方強膜露出とそれらに伴う兎眼性充血を認める．下：閉瞼時．強く閉瞼するが，5mmの兎眼が存在する．右：前眼部．角膜全体に全層性角膜混濁と角膜輪部の新生血管がみられる．図3顔面神経麻痺形成術後写真上：開瞼時．下眼瞼下垂は修正されており下方強膜は露出していない．Goldplateは目立たない．下：閉瞼時．軽い閉瞼でも兎眼0mmへ改善した．Goldplateが軽度浮き上がる．右：前眼部．角膜移植＋白内障手術後．移植角膜の透明性は保たれている．———————————————————————-Page3あたらしい眼科Vol.25，No.11，20081579（109）後には下方強膜の露出や結膜充血は改善された．Marginreexdistanceは3mmであり，goldplateの移植に伴う開瞼障害はなかった．また，goldplateは閉瞼時には上眼瞼の皮下にその輪郭が軽度浮き上がるが，開瞼時にはlevatoraponeurosisの運動ベクトルと同様に後上方の眼窩内に引き込まれるため外見上問題とならなかった．兎眼形成手術3カ月後に角膜移植術と白内障手術を施行し，最終的に左眼矯正視力（1.0）と大幅に改善した．下眼瞼下垂や結膜充血のため醜形となっていたが，手術によって改善されたため整容的にも満足が得られた（図3）．頻回の内科的治療は不要となったが，就寝時にはgoldplateの重力がかからず兎眼が残存しているため，就寝前の眼軟膏は継続している．III考按顔面神経麻痺に伴う兎眼症例に対し，形成術を施行し，完全な閉瞼を得，後に角膜移植を施行し良好な視力を得ることができた．兎眼に対する治療には，点眼や眼軟膏を用いられることが多いが，これらは姑息的加療である．本症例のように完全麻痺の患者の場合，眼瞼形態の異常は重篤となり，眼表面の正常化は困難であることが多い．よって，顔面神経麻痺による兎眼患者に対しては，良好な視機能を維持するために兎眼矯正が選択されるべきであると思われた．本症例は18歳時の手術から33年間慢性的な角膜障害が存在するものの，その程度は軽度であった．しかしその後重篤な角膜障害を発症した．原因として，慢性的な角膜炎に加え，加齢による涙液・油脂分泌低下および眼輪筋の痙性低下や弾性線維などの支持組織の退行性変化による下眼瞼の下垂の増悪が考えられた．よって，手術を早期に施行することによって角膜障害発症のリスク自体も低下させることができた可能性があると思われた．顔面神経麻痺では眼輪筋および前頭筋の麻痺によって眉毛下垂や上眼瞼皮膚余剰，下眼瞼外反が起こる．その一方でlevatoraponeurosisやMuller筋は神経支配が異なるため正常である．顔面神経麻痺に対する再建術は眼瞼周囲の構造を吊り上げるのと同時に，goldplateの重量で閉瞼させるlidloadingという一見矛盾した術式であるが，眼瞼挙上が正常であればgoldplate1.4gの重量は眼瞼下垂を起こすような重さではなく，機能の回復を目指した理にかなった術式である．Goldplate移植の術後合併症としてgoldplateが露出すること2）や，乱視成分が増加することが知られている3）．これはgoldplateの形状が眼表面と微細な差があるためであると考えられる．今回の症例では角膜移植を施行しており乱視についての検討はしていないがgoldplateの露出はなく，goldplateを眼表面の形状に合わせて曲げることでこれらの合併症を回避できると考えた．顔面神経麻痺による兎眼に対してはgoldplate移植29），platinumchain移植9），耳介軟骨移植10）やlateraltarsalstrip11）など多くの報告がある．しかしその多くは形成外科による整容面，開閉瞼機能面での報告であり眼科からの報告はわずかである4,5,10）．眼表面の診察を行う眼科外来で内科的治療が行われていることも多く経験するが，角膜びらんや結膜充血などの前眼部所見やバリア機能の改善のためにも眼科医が率先して早期より兎眼形成術を選択すべきと思われた．本論文の要旨は第32回角膜カンファランスで報告した．文献1）KakizakiH,ZakoM,MitoHetal：Filamentarykeratitisimprovedbyblepharoptosissurgery：twocases.ActaOphthalmolScand81：669-671,20032）ChoiHY,HongSE,LewJM：Long-termcomparisonofanewlydesignedgoldimplantwiththeconventionalimplantinfacialnerveparalysis.PlastReconstrSurg104：1624-1634,19993）SalehGM,MavrikakisI,deSousaJLetal：Cornealastig-matismwithuppereyelidgoldweightimplantationusingthecombinedhighpretarsalandlevatorxationtech-nique.OphthalPlastReconstrSurg23：381-383,20074）太根伸浩：麻痺性兎眼症の静的再建における長期間の検討GoldWeightImplantによるLidLoading法について．眼臨101：990-996,20075）渡辺彰英，嘉鳥信忠：オキュラーサーフェスを考慮した眼瞼へのアプローチ─オキュラーサーフェスを考慮した眼瞼の形態的・機能的再建．眼科手術20：339-345,20076）AggarwalE,NaikMN,HonavarSG：Eectivenessofthegoldweighttrialprocedureinpredictingtheidealweightforlidloadinginfacialpalsy：aprospectivestudy.AmJOphthalmol143：009-1012,20077）TerzisJK,KyereSA：Experiencewiththegoldweightandpalpebralspringinthemanagementofparalyticlago-phthalmos.PlastReconstrSurg121：806-815,20088）SeiSR,SullivanJH,FreemanLNetal：Pretarsalxationofgoldweightsinfacialnervepalsy.OphthalPlastRecon-strSurg5：104-109,19899）BerghausA,NeumannK,SchromT：Theplatinumchain：anewupper-lidimplantforfacialpalsy.ArchFacialPlastSurg5：166-170,2003.10）丸山直樹，渡辺彰英，嘉鳥信忠ほか：耳介軟骨を用いた下眼瞼の形態的，機能的再建．あたらしい眼科24：943-946,200711）ChangL,OlverJ：Ausefulaugmentedlateraltarsalstriptarsorrhaphyforparalyticectropion.Ophthalmology113：84-91,2006＊＊＊